PRESENTACIÓN DE UN CASO

 

Paraparesia espástica tropical y sinovitis proliferativa asociadas al HTLV-I

 

Tropical spastic paraparesis and HTLV-I-associated proliferative synovitis

 

 

Héctor M. Díaz Torres^I; Julieta Sánchez Ruiz^II; Dayamí Martín Alfonso^III; Jesús Pérez Nellar^IV

^I Especialista de I Grado en Medicina Interna. Máster en Ciencias. Investigador Auxiliar Laboratorio de Investigaciones del SIDA (LISIDA). Ciudad de La Habana, Cuba.
^II Especialista de II Grado en Medicina Interna. Máster en Ciencias. Hospital Clínico Quirúrgico "Hermanos Ameijeiras". Ciudad de La Habana, Cuba.
^III Licenciada en Ciencias Farmacéuticas. Máster en Ciencias. Investigadora Auxiliar. LISIDA. Ciudad de La Habana, Cuba.
^IV Especialista de II Grado en Neurología. Doctor en Ciencias. Profesor Titular. Hospital Clínico Quirúrgico "Hermanos Ameijeiras". Ciudad de La Habana, Cuba.

 

 

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RESUMEN

IINTRODUCCIÓN: el virus linfotrópico de las células T humanas tipo I (HTLV-I) es endémico en la cuenca del Caribe, donde se reconoce como agente etiológico de la paraparesia espástica tropical. En Cuba se ha reportado una seroprevalencia de 0,037 %.
OBJETIVOS: demostrar la asociación de la infección por HTLV-I en una paciente con paraparesia espástica tropical y sinovitis proliferativa de rodilla.
MÉTODOS: se estableció el diagnóstico clínico de paraparesia espástica y sinovitis proliferativa crónica de rodilla. Se realizaron estudios humorales e imagenológicos para sustentar los diagnósticos positivo y diferencial; se emplearon sistemas de ELISA y western blot para la detección de anticuerpos contra HTLV-I.
RESULTADOS: los estudios serológicos confirmaron la infección por HTLV-I. Los síntomas y signos resultaron compatibles con la guía para el diagnóstico establecida por la Organización Mundial de la Salud y se hizo el reporte número 33 de la relación de individuos con infección por HTLV-I diagnosticados en Cuba.
CONCLUSIONES: se presentó, por primera vez en una paciente cubana infectada por HTLV-I, la asociación de paraparesia espástica tropical con manifestaciones articulares.

Palabras clave: HTLV-I, paraparesia espástica tropical, sinovitis proliferativa.

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ABSTRACT

BACKGROUND: the Human T Cell Lymphotropic Virus type I (HTLV-I) is considered to be endemic in the Caribbean area, where it is recognized as the etiologic agent of the tropical spastic paraparesis (TSP). In Cuba, 0.037 % seroprevalence has been reported.
OBJECTIVES: to demonstrate the association of the HTLV-I infection in a patient showing tropical spastic paraparesis and chronic proliferative knee synovitis.
METHODS: the clinical diagnosis of spastic paraparesis and chronic proliferative knee synovitis was made. Humoral and diagnostic imaging studies were performed to support the differential and positive diagnoses. ELISA´s and Western Blot techniques were used for the detection of HTLV-I antibodies.
RESULTS: the HTLV-I infection was confirmed by serologic studies. The symptoms and signs were compatible with those established in the WHO guidelines for the diagnosis of this disease. The case no. 33 with diagnosis of HTLV-I infection in Cuba was reported.
CONCLUSIONS: it was the first time that the association of TSP and joint manifestations was found in a Cuban HTLV-I infected patient.

Key words: HTLV-I, tropical spastic paraparesis, proliferative synovitis.

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El virus linfotrópico de las células T humanas tipo I (HTLV-I), agente etiológico de la leucemia/linfoma de células T del adulto (LLTA) y de la paraparesia espástica tropical (PET) es endémico en la cuenca del Caribe y se transmite por las vías sexual, parenteral y vertical, con períodos de incubación largos, de más de 10 años.¹ En Cuba se ha reportado una seroprevalencia de 0,037 %² y el primer reporte de caso con una enfermedad asociada resultó ser una mujer procedente de la provincia de Matanzas que desarrolló la forma aguda de la LLTA en 1990.³ La relación etiológica de la PET con el HTLV-I se estableció por primera vez en 1985 en la isla de Martinica;⁴ rápidamente se sucedieron los estudios epidemiológicos, clínicos y patológicos que ayudaron a esclarecer las características de la paraparesia espástica en el Caribe.¹

A partir del diagnóstico de sinovitis proliferativa en una paciente japonesa con LLTA en 1988,⁵ las enfermedades articulares y autoinmunes asociadas al HTLV-I se han estudiado ampliamente y existen suficientes evidencias del papel de este retrovirus en la patogenia del daño articular.⁶

PRESENTACIÓN DEL CASO

Paciente femenina, de 37 años de edad, de la raza negra, procedente de Jovellanos, Matanzas, que hace 3 años comenzó a presentar sinovitis de rodilla derecha, por lo que recibió tratamiento con inyecciones intraarticulares de esteroides y antiinflamatorios no esteroideos por vía oral, y obtuvo discreta mejoría; pero inmediatamente notó la aparición de debilidad de miembros inferiores con predominio derecho y dificultad para la marcha, síntomas que empeoraron en el último año. También refirió nicturia y constipación rebelde. Negó dolor lumbar o parestesias.

Al examen físico se observó marcha con base de sustentación estrecha. En la exploración de miembros inferiores se encontró espasticidad bilateral, paresia proximal y distal con predominio derecho, hiperreflexia osteotendinosa bilateral con clonus aquiliano bilateral agotable y signo de Babinski bilateral, más intenso del lado derecho. La exploración de miembros superiores resultó normal y no se encontraron fasciculaciones, alteraciones de la sensibilidad ni atrofia en ninguna localización.

Los resultados de laboratorio fueron: hemoglobina, leucograma, eritrosedimentación, transaminasas, ionograma y creatín-fosfoquinasa normales. Proteína c-reactiva negativa y factor reumatoideo positivo a título bajo (18,52 UI/L). En los estudios serológicos, el ELISA DAVIH HTLV-I, para la detección de anticuerpos contra el virus linfotrópico de las células T humanas tipo I, resultó repetidamente reactivo y el sistema de Western blot DAVIH BLOT HTLV-I, se interpretó como positivo, con anticuerpos contra las proteínas de 19, 24, 26, 28, 36 y 53 Kd y contra la glicoproteína de 46 Kd del retrovirus. Este estudio, realizado en 2 muestras de suero independientes tomadas en días diferentes, permitió confirmar el diagnóstico de infección por HTLV-I. Otras pruebas para la detección de anticuerpos contra los virus de la inmunodeficiencia humana tipos 1 y 2 y para sífilis resultaron no reactivas.

Los estudios imagenológicos demostraron, mediante ultrasonido de rodilla derecha, sinovitis con proliferación sinovial y discretos cambios degenerativos. Las radiografías mostraron escoliosis dorsal de convexidad derecha, discreta gonartrosis bilateral y tórax normal. Con el empleo de la resonancia magnética nuclear se exploraron cráneo, columna dorsal y columna lumbosacra, estructuras en las que no se detectaron alteraciones de interés.

En los estudios neurofisiológicos se encontró que los potenciales evocados auditivos y visuales resultaron normales, pero los potenciales evocados somato-sensoriales mostraron ausencia bilateral de respuesta cortical replicable al estimular el nervio tibial posterior en ambos miembros inferiores.

Con estos elementos se planteó el diagnóstico positivo de paraparesia espástica tropical y sinovitis proliferativa crónica de rodilla, en una paciente con infección por HTLV-I. Se comenzó tratamiento con metilprednisolona parenteral en bolos de 1 g diario durante 5 d, con mantenimiento de una dosis oral asociada al uso de antioxidantes, que se supervisará en las consultas de seguimiento. Este caso corresponde al reporte número 33 (caso índice 33) de la relación de individuos con infección por HTLV-I diagnosticados en Cuba.

COMENTARIOS

Se presenta, por primera vez en una paciente cubana infectada por HTLV-I, la asociación de PET con manifestaciones articulares. La paciente procede de Matanzas, provincia donde residen otros individuos identificados como portadores de la infección por HTLV-I, y de donde son originarios 3 de los 4 pacientes fallecidos por LLTA aguda asociada a HTLV-I reportados en Cuba (Confirmación del inmunodiagnóstico de retrovirus en Cuba. Hematología Habana 2005. Resumen 11-43 ISBN 959-7164-88-4). La edad y el sexo se corresponden con la mayor frecuencia de PET reportada en mujeres en la cuarta década de la vida y la raza se correlaciona con el origen étnico aceptado para este retrovirus.^1,7 Los síntomas y signos señalados, incluidas las alteraciones esfinterianas y la artropatía, son compatibles con la guía para el diagnóstico establecida por la OMS.⁸ La asociación de sinovitis, proliferación sinovial y factor reumatoideo positivo se incluye en el espectro de manifestaciones clínicas y humorales con patogenia autoinmune, desencadenadas por la infección por HTLV-I en individuos con determinadas características constitucionales en su sistema mayor de histocompatibilidad. Esta interrelación condiciona un perfil de alto respondedor con elevados títulos de anticuerpos contra antígenos virales, se considera la base inmunopatológica de la PET y explica el reporte creciente de enfermedades autoinmunes con mecanismos patogénicos afines, asociadas o no a la PET, en respuesta al HTLV-I como agente etiológico común.⁹

El discreto predominio derecho de los síntomas y de algunos signos obtenidos en el examen físico, se explica por la escoliosis, las manifestaciones articulares de rodilla derecha concomitantes y por el poco tiempo de evolución del proceso de daño neurológico. En comparación con la mayoría de los casos reportados,¹⁰ que presentan el deterioro neurológico característico de los estadios avanzados de la enfermedad, el diagnóstico precoz permitió el comienzo temprano de la terapéutica, lo que pudiera ser beneficioso para la paciente, aún cuando se ha reportado pobre respuesta o respuestas poco duraderas a las terapias actualmente disponibles.^11,12

 

REFERENCIAS BIBLIOGRÁFICAS

1. Manns A, Hisada M, La Grenade L. Human T-lymphotropic virus type I infection. Lancet. 1999;353:1951-58

2. Lubián AL, Díaz HM, Silva E, Pérez MT, Cruz O, De la Fuente JL, et al. Seroprevalencia de la infección por HTLV-I en diferentes grupos de riesgo estudiados en Cuba. Rev Cubana Med. 1998;37(4):199-204.

3. Muñío J E, Díaz H M, Carnot J, De Castro R, Navea L, Rodríguez I. Leucemia/linfoma T del adulto. Primer caso en Cuba. Rev Cubana Med. 2003;42(3).

4. Gessain A, Barin F, Vernant J C, Gout O, Maurs L, Calender A, et al. Antibodies to human T-lymphotropic virus type I in patients with tropical spastic paraparesis. Lancet. 1985;2:407-10.

5. Taniguchi A, Takenaka Y, Noda Y, Ueno Y, Shichikawa K, Sato K, et al. Adult T cell leukaemia presenting with proliferative synovitis. Arthritis Rheum. 1988;31:1076-7.

6. Shuh M, Beilke M. HTLV-I: New Insights into the Clinical Aspects and Molecular Pathogenesis of ATLL and TSP/HAM. Microsc Res Tech. 2005;68:176-96.

7. Azran I, Schavinsky-Khrapunsky Y, Priel E, Huleihel M, Aboud M. Implications of the evolution pattern of human T-cell leukaemia retroviruses on their pathogenic virulence. Int J Mol Med. 2004;14:909-15.

8. WHO. Report of the scientific group on HTLV-I and associated diseases, Kagoshima, Japan, December 1988. WHO Weekly Epidemiol Rec. 1989;49:382-3

9. Bangham C, Osame M. Cellular inmune response to HTLV-1. Oncogene. 2005; 24:6035-46.

10. Castro CM, Dom R, Carton H, Texeira Santos T, Andrada-Serpa MJ. Neuropathology of Human and Experimental TSP/HAM: a critical review. Acta Neorol Belg. 2002;102:21-29.

11. Ratner L. Human T cell lymphotropic virus-associated leukaemia/lymphoma. Oncology. 2005;17:469-73.

12. Jeang KT, Kibler KV. Human T-cell leukemia virus type I: 25 years of progress and challenges. J Biomed Sci. 2005;12: 7-11.

 

 

Recibido: 8 de octubre de 2007.
Aprobado: 10 de enero de 2008.

 

 

Dr. Héctor Manuel Díaz Torres. Laboratorio de Investigaciones del SIDA (LISIDA). Ciudad de La Habana, Cuba. Correo electrónico: [e-mail]