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Introducción
El micetoma es conocido también como pie de Madura o maduromicosis, debido a que fue descrito en sus inicio por Gill en 1842 citado por Asial S et al. 1 en la ciudad de Madura en la India y se caracteriza por una tumoración de la zona afectada y fístulas que drenan gránulos, con frecuencia, localizada en el pie. Esta infección crónica de la dermis y del tejido subcutáneo puede extenderse a los músculos y huesos. 1
Es una enfermedad de distribución mundial que se encuentra en regiones intertropicales de Asia, África y América; con predominio en países que forman el cinturón del micetoma como la India, Sudán, Brasil, Venezuela y México. En Cuba hay pocos casos documentados. Es ocasionado por diversas especies de hongos (eumicetomas) o bacterias (actinomicetomas), con predominio en varones 4:1, principalmente campesinos u obreros que andan descalzos o que utilizan calzado descubierto. El agente causal es inoculado por un traumatismo cutáneo producido por espinas de plantas o astillas de madera, razón por la cual afecta, en la mayoría de los casos a los miembros inferiores. 1,2
Esta enfermedad es considerada por la Organización Mundial de la Salud (OMS) como padecimiento del tipo neglectos o descuidados, de manera frecuente, se presenta en adultos entre 20 y 40 años, pero puede observarse en niños y ancianos en regiones endémicas. 3,4
En relación al tratamiento en estadios iniciales, se combinan antimicrobianos con antifúngicos por tiempo prolongado y a dosis elevadas, además de crioterapia, termoterapia, cirugía excisional de la lesión y procederes sobre el hueso como curetajes óseos y secuestrectomías. En etapas avanzadas de la enfermedad, los mejores resultados se obtienen con las amputaciones selectivas de la zona afectada como las de Syme, Boyd, y Pirogoff, las cuales ofrecen resultados alentadores al compararlas con las amputaciones transtibiales. 1,5,6)
El estudio tiene como objetivo presentar un caso de pie de Madura en estadio avanzado, así como la amputación de Syme, 6,7) técnica quirúrgica utilizada para su tratamiento definitivo.
Presentación del caso
Paciente del sexo masculino, raza negra, de 42 años de edad, residente en zona rural y dedicado al pastoreo, con antecedentes de ser VIH positivo por más de 10 años para lo cual recibe tratamiento con retrovirales. Acudió por primera vez, en el año 2018, a los servicios de Ortopedia y Dermatología del Lesholathebe II Memorial Hospital (LIIMH), de la localidad de Maun en Botswana, África, el cual refiere que a partir de una lesión en la planta del pie izquierdo, de más de ocho años de evolución, provocado por la penetración de una astilla de madera procedente de un arbusto espinoso típico de la región, comenzó con inflamación localizada en la región anterior del pie, aumento de la temperatura local, dolor y supuración.
En esa ocasión se le realizó incisión y drenaje y se indicaron antimicrobianos sistémicos con resolución del cuadro clínico. A los tres años del episodio inicial aparecen, de forma progresiva, nódulos indoloros con cambios de la piel local, numerosos trayectos fistulosos con drenaje de material seropurulento, deformidad del pie e imposibilidad para mover los artejos. En múltiples ocasiones recibió tratamiento con antimicrobianos, e incisiones y drenajes en las etapas agudas, sin alcanzar resultados satisfactorios. Según refiere nunca se le realizó cultivo y antibiograma, ni biopsia de la lesión.
En el examen físico se observó la presencia de lesiones nodulares múltiples que, por la cronicidad de la enfermedad, se encontraban agrupadas en forma de placas o cordones de consistencia duro leñosa indoloras y fistulizadas con salida de líquido serohemático y purulento, deformidad con apariencia grotesca del antepie con pérdida de la movilidad de los artejos (Figura 1).
Figura 1 Deformidad del pie izquierdo con lesiones pápulo nodulares fistulizadas (Imagen propia de los autores).
El examen radiográfico simple del pie izquierdo en proyecciones anteroposterior y lateral (MA-1933999) mostró: destrucción cortical diseminada (osteolisis) del primer. metatarsiano y base del segundo y tercer metatarsianos, con zonas de rarefacción y esclerosis a nivel de las articulaciones tarso-metatarsianas (daño articular severo) (Figura 2).
Figura 2 Destrucción ósea diseminada del primero, base del segundo y tercer metatarsianos sin afectación de la tibia y huesos del retropié (Imagen propia de los autores).
Los exámenes de laboratorio arrojaron los siguientes resultados: hemoglobina: 12.7 g/L, fosfatasa alcalina: 141 u/L, velocidad de sedimentación globular: 45 mm/h, leucograma: 11x109/L, proteína C reactiva: positiva, conteo absoluto de CD4: 381/L, carga viral de VIH: <400 cop/ml, creatinina: 40 mmol/L, cultivo y antibiograma: Staphylococcus aureus y Pseudomona aureginosa. Estudio histopatológico: reacción inflamatoria con gran cantidad de gránulos de color pardo y negro correspondiente a Eumicetoma por Madurella grisea.
Con el diagnóstico confirmado se realizaron varios ciclos de tratamiento oral y parenteral con antimicrobianos (kanamicina: 15 mg/k/día por 14 días en 2 a 4 ciclos con intervalos mensuales, dapsone: 100-200 mg/día asociado a ciprofloxacino: 500 mg cada 12 horas durante seis meses) y antifúngicos (itraconazol: 200 mg cada 12 horas, y ketoconazol: 400 mg/día) con períodos de duración entre seis y ocho meses, así como cirugía en tres ocasiones (fistulectomías y curetajes óseos); a pesar de las terapias anteriores hubo recidivas de los nódulos y las fístulas sin regresión de las lesiones óseas ni de las funciones de las articulaciones afectadas, con progresión de la enfermedad en sentido proximal. Por lo que, previo consentimiento oral y escrito del paciente acorde al modelo (MH020 Rev 87, Botswana), se decidió realizar la amputación selectiva de Syme (Figura 3).
Figura 3 Amputación de Syme o desarticulación del tobillo. Se observan los gránulos oscuros típicos del Eumicetoma (Imagen propia de los autores).
En la actualidad, se encuentra incorporado a la sociedad con un muñón de amputación catalogado por el departamento de medicina física y rehabilitación del hospital (LIIMH), como nivel K-4 según el Sistema de Clasificación para la Ambulación Funcional, 8) que permite el uso de una prótesis de Syme o de un calzado especial diseñado para este tipo específico de amputación (Figura 4).
Discusión
La maduromicosis es una enfermedad que al instalarse de forma lenta y progresiva, produce múltiples orificios fistulosos por donde segregan los llamados granos o gránulos, y dejan el miembro disfuncional por el gran aumento de volumen y la destrucción de tejidos óseos y partes blandas. 2
Al fistulizarse y expulsar secreciones purulentas o sero-sanguinolentas, se observan gránulos de colores y de dimensiones variables en dependencia del agente causal. Los gránulos negros, más frecuentes, son siempre de origen fúngico (Eumycota) como Acremonium spp, Madurella grisea, M. mycetomatis, entre otros, mientras que los blancos son causados por bacterias filamentosas, principalmente Nocardia brasiliensis y Actinomadura madurae. 3
El diagnóstico etiológico se realiza mediante el estudio histopatológico y micológico de la muestra, en los que no se puede establecer el diagnóstico con los estudios convencionales, se realizan otros exámenes como la Polymerase Chain Reaction (PCR), que identifica una secuencia específica del genoma, pruebas serológicas, entre otras. 9,10
Los cambios radiológicos en el tejido óseo incluyen lesiones líticas, esclerosis, osteopenia, y daño articular severo. En la resonancia magnética, el signo de mancha en anillo es el hallazgo más temprano reportado, por lo que su utilidad cobra importancia en fases iniciales de la lesión. 9
Los individuos afectados por actinomicetos, en estadios iniciales, responden de manera favorable al tratamiento con antimicrobianos (sulfas, aminoglucósidos, quinolonas, tetraciclinas, rifampicinas) entre otros, con una tasa de curación entre el 60 y el 90 %; a diferencia de los eumicetomas (hongos) que requieren tratamiento con antifúngicos (itraconazol, ketoconazol, terbinafine, etc.), asociado a la cirugía que va, desde la resección de extensas áreas de tejido muscular y óseo, hasta las amputaciones, con las correspondientes discapacidades anátomo-funcionales para el paciente. 2,3,11,12)
Muchas técnicas se han descrito para los niveles de amputaciones del pie y el tobillo. Jame Syme citado por Ermutlu C y Akesen S, 6 en su artículo del año 1843 reporta el procedimiento, en el cual realiza una desarticulación del tobillo (tibio-peronea-astragalina) con osteotomía bimaleolar y rotación anterior del colgajo plantar, lo cual permite conservar la arteria tibial posterior y sus ramas calcáneas.
El apoyo distal es sobre el colgajo dermo-fibroso-epidérmico, sin tejido óseo y la marcha se efectúa sobre dicho colgajo, esto permite deambular bajo las presiones, cargas e impactos que el terreno imprime. 6
Los reportes de muchos autores sobre esta técnica, demuestran la efectividad de la misma. Weaver F, citado por Schmidt I y Schmieder A, 13) reportan cicatrización primaria de la herida en un 86 % de los casos, donde el 97 % de ellos se rehabilitaron de forma exitosa. Se le atribuyen estos resultados a la presencia del pulso tibial posterior antes de realizar la cirugía y a su conservación durante el transoperatorio. 6,13
Braaksma R et al. 14) en su revisión sistemática de 919 pacientes, heterogéneos en cuanto a causa y edad, encontró una tasa de reamputación del 20 %, mientras que Finkler E, citado por Ermutlu C y Akesen S, 6 registraron solo el 12 % de los pacientes estudiados.
Dentro de los aportes más valiosos de este nivel de amputación, desde su descripción como técnica quirúrgica alternativa, ha sido la disminución de la tasa de mortalidad en comparación con las amputación infracondilia o transtibial, así como la reducción del consumo metabólico durante la marcha, con un mayor impacto en pacientes con comorbilidades avanzadas; pero su ventaja principal, es la de compartir la repartición de cargas entre la parte distal de la amputación y la cara anterior de la tibia, mediante prótesis seudoarticulares estéticas y funcionales diseñadas para este fin. 15)
