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Revista Cubana de Estomatología
versión On-line ISSN 1561-297X
Rev Cubana Estomatol v.47 n.4 Ciudad de La Habana oct.-dic. 2010
PRESENTACIÓN DE CASOS
Tumor odontógeno adenomatoide en región mandibular
Adenomatoid odontogenic tumor in mandibular region
Ernesto Sánchez CabralesI; Dadonim Vila MoralesII; Ángel Mario Felipe GarmendiaIII; Alain Serra OrtegaIV; Alma Torres Gómez de CádizV
IEspecialista de I Grado en Cirugía Maxilofacial. Doctor en Estomatología. Diplomado en Cirugía Oncológica de Cabeza y Cuello. Instructor. Facultad de Ciencias Médicas "Victoria de Girón". Universidad de Ciencias Médicas de La Habana, Cuba.
IIDoctor en Ciencias Médicas. Máster en Enfermedades Infecciosas. Especialista de II Grado en Cirugía Maxilofacial. Doctor en Estomatología. Licenciado en Derecho. Licenciado y Máster en Teología. Investigador Auxiliar. Profesor Auxiliar. Facultad de Ciencias Médicas "Finlay-Albarrán". Universidad de Ciencias Médicas de La Habana, Cuba.
IIIMáster en Antropología. Especialista de II Grado en Ortodoncia. Doctor en Estomatología. Investigador Agregado. Instructor. Facultad de Ciencias Médicas "Finlay-Albarrán". Universidad de Ciencias Médicas de La Habana, Cuba.
IVEspecialista de I Grado en Anatomía Patológica. Doctor en Medicina. Instructor. Escuela Latinoamericana de Ciencias Médicas. La Habana, Cuba.
VEspecialista de II Grado en Anatomía Patológica. Doctora en Medicina. Profesora Auxiliar. Universidad de Ciencias Médicas de La Habana, Cuba.
RESUMEN
El tumor odontogénico adenomatoide es un tumor poco frecuente derivado del epitelio odontontogénico, que contiene estructuras canaliculares con modificaciones inductivas de intensidad variable en el tejido conjuntivo. Es una lesión de crecimiento lento y poco invasiva pero que se puede asemejar a otras lesiones odontógenas de mayor agresividad como el quiste dentígero y el ameloblastoma entre otros. Su localización clásica (área de caninos superiores) nos orienta al diagnóstico y su patrón histológico ductiforme es muy propio de este tumor. Otros tumores que se encuentran dentro de este grupo son el fibroma ameloblástico, el odontoameloblastoma, el quiste odontógeno calcificante y los odontomas compuesto y complejo. Este grupo de lesiones puede o no tener formaciones de tejido duro dental dentro de ellos. Por esta razón, se presenta un paciente con este tipo de tumor, al que se le realizó estudio histopatológico, se revisó la literatura acerca de este tumor odontogénico benigno y sus características clínicas, radiográficas, tratamiento, así como los diagnósticos diferenciales que se deben tener en cuenta.
Palabras clave: tumor mandibular; tumor odontogénico adenomatoide; neoplasia benigna.
ABSTRACT
The adenomatoid odontogenic tumor is an uncommon neoplasm derivative of the odontogenic epithelium containing canalicular structures with inductor modifications of variable intensity in the conjunctival tissue. It is a slow growth lesion and no much invasive but that may to be similar to other odontogenic lesions more aggressive including the dentigerous cyst and the ameloblastoma among others. Its classical location (upper canine area) guides us to diagnosis and its duct histological pattern is very typical of this tumor. Other tumors included in this group are the ameloblastic fibroma, the ameloblastic odontoma, the calcified odontogenic cyst and composed and complex odontomas. This group of lesions may or not to have formations of hard tissue inside. Thus, authors present the case of a patient presenting with this type of tumor making a histopathology study, a literature review on this benign odontogenic tumor and its clinical radiographic features, treatment, as well as the differential diagnoses to be into account.
Key words: Mandibular tumor, adenomatoid odontogenic tumor, benign neoplasm.
INTRODUCCIÓN
El tumor odontogénico adenomatoide (TOA), es un tumor benigno. Se desarrolla del órgano del esmalte, lámina dental, epitelio reducido del esmalte o de sus remanentes. Es considerado por algunos investigadores un hamartoma de carácter no invasivo, con lento y progresivo crecimiento. Representa entre el 1 y el 9 de los tumores odontogénico. Es una lesión clasificada por la OMS dentro de los tumores odontogénicos con participación del ectomesénquima, ya que puede contener, además del epitelio, tejido calcificado en su interior. De acuerdo a diversas series, los tumores odontogénicos más frecuentes son los odontomas, seguidos por el ameloblastoma y el mixoma, los cuales en conjunto representan alrededor del 70 de todos los tumores odontogénicos.1-4 Se presenta en individuos entre los 5 y 30 años, pero la mayor parte de los casos ocurre en la segunda década de la vida y afecta más a mujeres que a hombres, aparece más frecuentemente en el maxilar.5,6 Su primera descripción data de 1907 por Dreisblat que lo denominó pseudo-adenoma-adamantinoma.7 Aunque en otras literaturas aparece descrito en 1948 por Stafne,8,9 quien lo individualizó como una entidad distinta pero como una variante de ameloblastoma por sus características anatomopatológicas.
Hace algunos años este tumor era considerado un subtipo de ameloblastoma, hasta que se logró determinar que sus características tanto clínicas como anatomopatológicas difieren del concepto de TOA propuesto por Philipsen y otros10 en 1969, ratificado por la OMS en el año 1992. Desde el punto de vista clínico se pueden presentar tres formas: la forma folicular que es la más frecuente de este tumor (73), con una localización central que simula la imagen de un quiste dentígero, por presentarse como un quiste en relación con un diente retenido; la forma extrafolicular (24), de localización central pero sin relación con una estructura dentaria y que se confunde con lesiones quísticas y tumorales de los maxilares; y la forma periférica, la más infrecuente (3) que afecta la mucosa gingival y simula un épulis fibroso o fibroma gingival.
Según Philipsen y otros,10 todas las variantes del TOA muestran características histológicas idénticas lo que apunta a un origen común. Histológicamente se encuentran pequeños depósitos de material calcificado esparcido por toda la muestra con una estructura parecida a ductos lo que le da a la lesión sus características microscópicas características. Se realizan estudios radiográficos y se decide tratamiento quirúrgico.
CASO CLÍNICO
Paciente femenina, de 11 años de edad, con antecedente de salud anterior, que acudió al Servicio de Cirugía Máxilofacial del Hospital Pediátrico Universitario "Juan Manuel Márquez", de Ciudad de La habana, Cuba, por presentar aumento de volumen y deformidad facial izquierda, asintomático. Al examen clínico se observó una asimetría hemifacial izquierda, piel que la cubre de aspecto y coloración normal, a la palpación se constató dicho aumento de volumen en el reborde anteroinferior de la mandíbula. Intrabucalmente, se observó maloclusión dentaria de dientes anteroinferiores, con distalización de los dientes 31 y 32, exfoliación del 73 y ausencia clínica del 33. Las tablas óseas vestibulares y linguales estaban expandida con borramiento del fondo del surco vestibular y lingual, desde la zona dentaria del 42 hasta el 36. A la palpación la zona tumoral mostraba renitencia con dolor moderado referido. Los dientes de la región contralateral se mantenían asintomáticos. La paciente refirió no sentir en ningún momento parestesia en el labio.
Estudios radiográficos
Vistas: posteroanterior de mandíbula, lateral-oblicua de mandíbula, panorámica, oclusales y periapicales. De los que se informó, en este caso asociado al 33, se presenta como una lesión radiolúcida, unilocular con corticales bien definidas de manera similar a la imagen que produce el quiste dentígero (Fig. 1), que se extiende desde mesial del 36 hasta mesial del 42 sin daños pulpares, en algunas regiones se observaron finas áreas radiopacas dispersas dentro de la lesión, las cuales indican la presencia de tejido mineralizado y presencia de los dientes 33, 34 y 35, con divergencia de las raíces dentales. Se constató la relación de la lesión tumoral con las coronas de varios dientes en la zona presentada.
Proceder quirúrgico y estudio anatomopatológico
Se realizó abordaje intrabucal, para exéresis quirúrgica del tumor mandibular, con enucleación conservadora de la lesión, debido a que el TOA es un tumor benigno, bien delimitado. La figura 2 muestra la pieza quirúrgica obtenida del proceder.
En el estudio macroscópico de la pieza quirúrgica se observó una lesión pseudoquística de 4,5 × 2,5 × 2,0 cm. ocupada por material grisáceo, blando, con canino retenido en su espesor; se recibió además, fragmento de tejido óseo, y algunos dientes incluidos en la cápsula tumoral.
El estudio microscópico reveló un crecimiento nodular de células fusiformes, en el espesor de los cuales, se observan conductos revestidos por células cilíndricas altas y calcificaciones aisladas. El estudio inmunohistoquímico mostró reactividad para la citoqueratina (Fig. 3). El postoperatorio fue satisfactorio, en estos momentos la paciente presenta 24 meses de evolución postoperatoria, sin signos clínicos ni imagenológicos de recidiva.
Diagnóstico diferencial
La lesión que con mayor frecuencia puede confundirse con este tumor es el quiste dentígero, debido a la asociación de ambos a la corona de un diente retenido.11-12 Sin embargo, un dato radiográfico que puede ser útil para diferenciarlos es la presencia de material calcificado dentro del tumor, aunque no todos los casos de TOA presentan esta característica. En otras ocasiones el aspecto macroscópico del espécimen permite identificar en el interior de la cavidad al tumor en forma de proyecciones papilares o sólidas de color blanco-amarillento bien delimitadas por una gruesa cápsula fibrosa.10,13
Aunque no es frecuente, existen reportes de que el TOA se puede presentar con semejanzas radiográficas a un quiste radicular inflamatorio o quiste periapical.14 En los casos en que se presentan calcificaciones intralesionales en lesiones pericoronales o extrafoliculares es obligado considerar al quiste odontógeno calcificante y al tumor odontogénico epitelial calcificante.15 En casos reportados por varios autores13,16 este tumor es descrito, como una lesión que produce una expansión tanto vestibular como lingual, que puede aparecer en maxilar o mandíbula. En este caso que presentamos constatamos igualmente la gran expansión de ambas corticales, lingual y vestibular.
DISCUSIÓN
El TOA es un tumor benigno de los maxilares, poco frecuente, de origen odontógeno, que muchas veces se confunde clínicamente con otras entidades. En el año 1991 Philipsen y otros10 realizaron una clasificación del TOA en tres variantes, de acuerdo a los hallazgos clínicos y radiográficos de la lesión:
A- Central (intraóseo)
Folicular: (dentígero), cuando el tumor está asociado con la corona de un diente retenido, fundamentalmente con el canino superior; representa el 70 % de los casos. El diagnóstico presuntivo más frecuente es de quiste dentígero.
Extrafolicular: cuando el tumor no está relacionado con la corona de un diente retenido. El diagnóstico presuntivo más común se hace con quiste residual, glóbulo maxilar o periodóntico lateral, en dependencia de la localización intraósea de la lesión.
B- Periférico (extraóseo)
En esta variante es frecuente encontrar un diagnóstico clínico presuntivo de fibroma periférico, granuloma periférico de células gigantes o granuloma piógeno.
Este tumor es conocido como el tumor de los dos tercios, pues se presenta con mayor frecuencia en la segunda y tercera décadas de la vida, 2/3 de los casos se presentan en la zona anterior del maxilar, 2/3 ocurre en el sexo femenino y 2/3 está asociado con un diente impactado, usualmente el canino, todo esto similar a lo observado en el caso que presentamos.
Aunque es frecuente en la zona anterior del maxilar superior, se han reportado casos de TOA localizado en la mandíbula entre las raíces del canino y primer premolar. Desde el punto de vista histológico en ocasiones puede mostrar áreas del tumor odontogénico epitelial calcificante, rasgo este no evidente en este caso.13,16
El tratamiento de elección es la cirugía conservadora, debido a que el TOA es una lesión benigna, bien encapsulada y poca agresiva. La recurrencia es poco frecuente.16 En estos casos de defectos postquirúrgicos en la integridad ósea se pueden combinar con materiales biocompatibles como hidroxiapatitas, hueso seco congelado/regeneración tisular guiado. En casos de solución total de continuidad mandibular, la ontogénesis por distracción mandibular es una opción de tratamiento,17-18 a través de la técnica de transporte de disco, también llamada distracción bifocal, aunque puede usarse también la clásica distracción monofocal.19-20
En conclusión se presentó un caso de una paciente con un tumor odontógeno adenomatoide, lesión poco frecuente, mucho más si su localización es mandibular. Se analizaron los estudios anatomopatológicos que confirmaron el diagnóstico, que incluyó además análisis inmunohistoquímico. La evolución clínica e imagenológica de la paciente fue muy buena a los 24 meses de seguimiento posoperatorio, lo que sugiere la acertada terapéutica de recesión tumoral conservadora.
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Recibido: 28 de junio de 2010.
Aprobado: 1 de agosto de 2010.
Dr. Ernesto Sánchez Cabrales. Facultad de Ciencias Médicas "Victoria de Girón". Universidad de Ciencias Médicas de La Habana, Cuba.