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INTRODUCCIÓN
Las neoplasias odontogénicas son atípicas, potencialmente agresivas, multifactoriales, derivadas del tejido odontogénico embrionario.1
Las neoplasias odontogénicas malignas constituyen el 1 % de los quistes y neoplasias de los maxilares. Se han utilizado diferentes términos para designar los carcinomas odontogénicos, entre los cuales se incluyen ameloblastoma maligno, carcinoma ameloblástico o ameloblastoma metastásico. El carcinoma ameloblástico es una entidad rara que tiene predilección por la mandíbula, muestra los signos histopatológicos del ameloblastoma con atipia celular con metástasis o sin esta a distancia.2 En la mayoría de los casos surge como un tumor primario y solo en algunas ocasiones lo hace a partir de un ameloblastoma preexistente.3
La Organización Mundial de la Salud establece una clasificación de los tumores de cabeza y cuello que es la utilizada internacionalmente. En la edición del 2005 se intentó subclasificar el carcinoma ameloblástico en tres tipos: primario, secundario intraóseo y secundario periférico. Esta subclasificación se consideró innecesaria y en la 4ta edición elaborada en 2017 se consideró como una sola entidad aunque reconoce las variedades histopatológicas mencionadas.4
La cirugía es una de las vías terapéuticas más eficaces para lograr el control de esta enfermedad, siendo la reconstrucción tras la resección frecuente y necesaria. El colgajo miofascial del músculo temporal ha sido una de las formas de reconstrucción empleadas con este fin. Coca Granado y Jiménez Rodríguez5) plantean que este colgajo fue descrito por primera vez por Golovine en 1898 para la reconstrucción tras exanteración orbitaria como colgajo pediculado de relleno para el espacio muerto, y que en 1975, también se utilizó en la reparación de defectos órbito-maxilares. Agregan además que otros autores como Koranda, Shagets, Huttenbrink y Colmenero han informado su uso para el cierre de defectos en cavidad bucal, faringe y otras partes del complejo buco-maxilofacial.
La presencia de un carcinoma ameloblástico en el maxilar es una situación muy infrecuente. Lograr un acto quirúrgico donde se elimine la neoplasia y a la vez se reconstruya el defecto resultante constituye un reto para el equipo médico, por lo que surgió la motivación de presentar este caso a la comunidad científica.
Por tanto, el objetivo es presentar un caso clínico de restauración estética y funcional mediante reconstrucción con colgajo temporal de un defecto maxilar por exéresis de carcinoma ameloblástico, dada la infrecuente presentación de esta entidad.
PRESENTACIÓN DEL CASO
Acude a consulta externa del Hospital Universitario "General Calixto García" una mujer de 49 años de edad, con antecedentes de salud aparente, quien refiere presentar “una bola” en el paladar duro de aproximadamente 9 meses de evolución, que fue creciendo en los últimos meses provocándole deformidad facial.
Al examen físico regional presentó aumento de volumen en región infraorbitaria izquierda, no doloroso a la palpación, de consistencia firme y fijo a planos profundos. Además se constató borramiento del surco nasogeniano izquierdo, desproporción de las fosas nasales y descenso de la comisura labial izquierda en el eje horizontal (Fig. 1, A). Al examen intrabucal se observó desdentamiento parcial superior e inferior no rehabilitado protésicamente, aumento de volumen en región de paladar duro, de consistencia duroelástica, de aproximadamente 5 cm de diámetro, con expansión de las corticales óseas del maxilar y desviación de la línea media superior hacia el lado derecho.
Se indicaron medios auxiliares de diagnóstico tipo imaginológicos: radiográficos simples y tomográficos. En la radiografía de tórax no se evidenció presencia de metástasis pulmonar. En la tomografía axial computarizada (TAC) se constató imagen hiperdensa en seno maxilar izquierdo de 39 x 52 mm con calcificación en su interior, lisis de huesos nasal y cigomático infiltrando partes blandas (Fig. 1, B). Los medios auxiliares de diagnóstico tipo laboratorio clínico se encontraban dentro de parámetros normales.
Fig. 1 A) Vista preoperatoria. Nótese la asimetría facial con borramiento del surco nasogeniano y desnivel de la comisura labial izquierda. B) Corte axial de la tomografía axial computarizada.
Se realizó el diagnóstico diferencial con neoplasias odontogénicas benignas como el ameloblastoma, el tumor odontogénico adenomatoide, entre otros y con otros quistes de los maxilares como el nasopalatino.
Se tomó muestra para biopsia tipo incisional que informó tumor de alto grado de malignidad correspondiente a carcinoma ameloblástico con extensas áreas de necrosis e infiltración del estroma.
Se decidió realizar tratamiento quirúrgico bajo anestesia general nasotraqueal. Se utilizó el abordaje de Ferguson Weber y se resecó la lesión con margen oncológico de seguridad, incluyendo hueso maxilar y una porción de los huesos cigomático y palatino. El defecto maxilar fue reconstruido con el colgajo pediculado de músculo temporal (Fig. 2), al que se accedió mediante un abordaje coronal.
Fig. 2 Obsérvese el abordaje utilizado, así como la integridad del colgajo temporal y su ubicación en el defecto maxilar.
Se garantizó la integridad del colgajo temporal en el posoperatorio con la indicación de alimentación enteral por sonda nasogástrica. Se mantuvo el seguimiento por consulta externa, constatando buena evolución clínica, así como integridad del colgajo temporal utilizado para reconstruir el defecto palatino (Fig. 3). Se logró la epitelización secundaria del músculo temporal en el área palatina, cubriendo completamente el defecto de la zona y asegurando las funciones estéticas y funcionales como la deglución y fonación. Se indicó quimioterapia y radioterapia como adyuvantes al tratamiento quirúrgico.
DISCUSIÓN
El ameloblastoma es una neoplasia odontogénica benigna de origen epitelial. Es localmente agresivo con ilimitada capacidad de crecimiento y tiene un potencial alto de transformación maligna y producción de metástasis.6,7 Cuando esto sucede, se puede presentar en sitios como el pulmón. Por su parte, el carcinoma ameloblástico comparte los rasgos de atipia celular como el ameloblastoma, independientemente de la presencia o ausencia de metástasis.8,9
Según Kallianpur y otros,10 el carcinoma ameloblástico es más frecuente en los hombres, con una relación de 1,9:1 y en el sexo masculino (2:1). En relación con la estructura anatómica más afectada plantea que es la mandíbula. De un total de 135 casos revisados, 90 presentaron esta localización, lo que representa el doble de los pacientes con afectación del hueso maxilar.10Gawande y otros11 coinciden con esta prevalencia, y además añaden que el rango de edad se encuentra entre los 10 y 84 años, con una media de 30,1 años sin predilección por el sexo. El caso clínico presentado difiere de los resultados anteriormente referidos, tratándose de una mujer de 49 años de edad con un tumor localizado en el maxilar. Fomete y otros12 coinciden con este sitio anatómico en dos casos presentados, en los cuales agregan la presencia de manifestaciones clínicas como ulceración, sangrado y dolor.
Independientemente de los resultados mostrados, el carcinoma ameloblástico es una entidad sumamente rara, cuya presentación varía de acuerdo con las poblaciones estudiadas y sus manifestaciones dependen del momento en que se realice el diagnóstico, que en muchos casos ocurre tardíamente por cursar asintomático en su etapa inicial.
La biopsia constituye el elemento diagnóstico fundamental en esta entidad, como lo fue en el caso presentado. Aunque esta neoplasia tiene un patrón histopatológico característico, el diagnóstico puede ser complejo por varias razones como son: una toma de muestra inadecuada por el médico, inflamación coexistente o ulceración, lo que pudiera originar dificultad para diferenciar el tejido normal de una lesión patológica.13,14,15 La inmunohistoquímica puede ayudar donde hay incertidumbre de diagnóstico. Para Carreón-Burciaga y otros,16 este método diagnóstico se ha vuelto una herramienta importante para decidir una conducta terapéutica sobre varias neoplasias porque se puede valorar la proliferación celular.
La literatura11,12,13,14,15,16,17 recoge experiencias con opciones terapéuticas como la enucleación, curetaje, electrocauterio y marsupialización, lo que ha producido tasas muy altas de recidivas, informando cifras mayores al 90 %.17 El uso de radioterapia en ameloblastomas es cuestinable, a pesar de ser un tumor radiosensible, existen varias razones para evitar su uso: en primer lugar porque su localización intraósea lo hace resistente a dicha terapia y existe, por tanto, alto riesgo de desarrollar osteorradionecrosis; en segundo lugar, hay quienes describen el desencadenamiento hacia una transformación maligna del ameloblastoma, ya sea en un carcinoma ameloblástico o en un sarcoma posradiación. Kennedy y otros18 proponen el uso de radioterapia en ameloblastomas y carcinomas ameloblásticos, y aunque reconocen las desventajas del primero, plantean beneficios en su variante maligna para controlar la recidiva posquirúrgica.
La cirugía se establece como la modalidad de tratamiento principal ante esta entidad, preferentemente con exéresis de toda la lesión con márgenes oncológicos de seguridad.19 La reconstrucción de grandes defectos en el territorio bucofacial y cervical es motivo de discusión en la literatura debido a su complejidad, a la existencia de múltiples técnicas descritas y a las condiciones personales del paciente.20 En el caso del maxilar va desde el uso de prótesis obturadoras, colgajos locales, colgajos pediculados hasta colgajos microquirúrgicos dependiendo del tipo de defecto y del pronóstico del paciente, siendo esta la mejor elección en dicha reconstrucción, ya sea este de origen oncológico, postraumático o de cualquier otro tipo de etiología.21
Los colgajos pediculados resultan útiles para reconstruir distintos sitios de la vía aerodigestiva superior. En este sentido, el colgajo temporal constituye una opción importante para lograr este propósito. Es un colgajo simple descrito para reconstrucción de la órbita. Posteriormente se aplicó en defectos orbitomaxilares y, finalmente, para reconstruir defectos bucales. Se nutre de dos pedículos temporales, anterior y posterior, ramas de la maxilar interna. La vascularización recorre la cara profunda del músculo, de tal forma que su confección obliga a seguir la cara superficial del pericráneo.22 Para Simkin y otros23 presenta ventajas significativas como no dejar cicatrices visibles y estar cerca de la zona de resección. Liu y otros24 consideran que requiere un campo quirúrgico mínimo, es de bajo costo y el tiempo operatorio es reducido. Algunos autores como Cortés22 refieren desventajas como la presencia de secuelas en la depresión del área temporal y no siempre ser suficiente para rellenar el defecto. En el caso presentado se aprovechó la gran versatilidad de este colgajo y alrededor de la tercera semana del posoperatorio se encontraba epitelizado secundariamente el área palatina.
Cordero y otros25 plantean que el colgajo pediculado miofascial temporal es muy vascularizado, fácilmente accesible y capaz de ser utilizado como herramienta para reconstruir los defectos en las maxilarectomías que así lo requieran. Para estos autores estas ventajas están presentes independientemente de la extensión de la resección, localización y tamaño o a factores de comorbilidad presentado por los pacientes, con una tasa de complicaciones bajas.
Se presentó un caso clínico de carcinoma ameloblástico, entidad patológica de escasa frecuencia. La cirugía constituyó el pilar de tratamiento utilizado. Una vez realizada la resección quirúrgica se reconstruyó el defecto palatino, para ello se utilizó el colgajo del músculo temporal, opción útil para lograr el restablecimiento de las funciones estéticas y funcionales como la deglución y fonación.
