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Introducción
El liquen plano (LP) es una enfermedad dermatológica crónica que a menudo afecta la mucosa oral, por lo cual se denomina liquen plano oral (LPO).1 Una forma atípica del LP es el liquen plano pigmentoso (LPP), que fue descrito por primera vez por Bhutani y otros en 1974,2 y se caracteriza por máculas o manchas hiperpigmentadas en áreas expuestas al sol. También existe la variante inversa del LPP, que afecta principalmente las regiones de flexiones no expuestas al sol, como la axila, la ingle y la región submamaria.3
Aunque la etiología de LP sigue siendo desconocida, el estrés, la ansiedad, la infección por el virus de la hepatitis C, enfermedades autoinmunes y la diabetes son algunos de los factores que se puede observar en los individuos con LP.4) El LPO está clasificado por la Organización Mundial de la Salud como un trastorno potencialmente maligno.5 Sin embargo, este es considerado un punto de discusión entre los especialistas. Existen relatos de tasas entre 0 y 12,5 % de trasformación de LPO en carcinoma oral de células escamosas.6,7
El LPO generalmente afecta las mujeres de mediana edad, más frecuentemente en la mucosa yugal, con afectación bilateral simétrica. Sin embargo, también pueden acometer otros sitios, como la lengua, las encías, los labios y el paladar. Clínicamente, las lesiones pueden presentarse como pápulas, ampollas, placa, atróficas, reticulares y erosivas, siendo las más comunes las erosivas y reticulares. El patrón erosivo tiene un comportamiento ulcerativo, sintomático, con áreas atróficas y eritematosas, mientras que el patrón reticular es como una placa, con líneas blanquecinas que se cruzan y asumen un aspecto de red, conocido como estrías de Wickham.8 Histológicamente, las lesiones se caracterizan por la presencia de crestas epiteliales puntiagudas o dentadas, asociadas con la degeneración hidrópica en la capa basal del epitelio, acompañadas de un intenso infiltrado inflamatorio crónico en banda en una posición exactamente al lado del epitelio.6
A diferencia de otros tipos de LP, es rara la afección de las mucosas, especialmente orales, por el LPP.9 Cuando ocurren en la cavidad oral, se caracterizan por hiperpigmentación de la mucosa, lo que puede deberse al tabaquismo, el estrés, la ansiedad, la enfermedad de Adison y los cambios inflamatorios.10) Histológicamente, se diferencia del LPO por la presencia de melanófagos dérmicos y la incontinencia de melanina. La melanina es ingerida por los macrófagos en el corion superficial, lo que da como resultado una pigmentación parduzca en el área de la mucosa, así como una atrofia de la epidermis.11) Por lo tanto, el objetivo de este estudio es reportar un caso de liquen plano pigmentoso en la cavidad oral, con énfasis en sus características clínicas e histopatológicas.
Presentación del caso
Mujer de 21 años, de raza negra, que acudió al Centro de Referencia de Lesiones Orales de la Universidad Estatal Feira de Santana, Bahía, Brasil, quejándose de “manchas en la boca percibidas mientras se cepillaba los dientes”. Las lesiones habían sido notadas durante aproximadamente un mes, presentaban crecimiento radial y no originaban dolor. En su historial médico no había registros de enfermedades sistémicas cómo diabetes o hipertensión arterial, aunque la paciente reportó un cuadro de ansiedad y estrés aún no diagnosticados por un profesional especializado.
El examen físico extraoral se presentó normal, mientras en el intraoral se pudo observar dos lesiones. Estas consistían en placas ennegrecidas de contorno regular con estrías blanquecinas en su periferia, forma redondeada, bordes afilados, en mucosa yugal izquierda (13 mm) y derecha (25 mm) (Fig. 1). En el mismo sitio de las lesiones se evidenció la presencia de línea alba. Bajo las hipótesis clínicas de melanoacantosis oral y LPO, se indicó biopsia incisional para dilucidar el caso.
Las secciones histológicas fueron examinadas y teñidas con eosina y hematoxilina. En ellas fueron encontradas características microscópicas típicas de una lesión inmunológica recubierta con epitelio de pavimento estratificado paraqueratinizado, a veces atrófico o a veces hiperplásico, mostrando hiperqueratosis, además de áreas de acantosis, degeneración hidrópica y proyecciones epiteliales de “diente de sierra” (Fig. 2). También se observó que la degeneración hidrópica en las células basales generaba “borrado” de la capa basal. La lámina propia estaba compuesta de tejido conectivo fibroso de densidad moderada y exhibía un intenso infiltrado inflamatorio predominantemente linfocitario, en bandas en posición justepitelial, asociado con vascularización intensa, representada por numerosos vasos congestionados. El tejido graso, el músculo, la pigmentación de melanina (melanófagos) y las áreas de extravasación hemorrágica completaron el cuadro histopatológico. Por lo tanto, los hallazgos histopatológicos confirmaron la sospecha de LPP.
Fig. 2 Fotomicrografía revelando epitelio de mucosa oral con hiperplasia en “dientes de sierra”, infiltrado inflamatorio linfocitario en banda en posición justa epitelial y “borrado” de la capa basal (Zeiss, 10x).
La paciente recibió instrucciones para buscar atención psicológica a fin de controlar el estrés y la ansiedad que había descrito. No se realizaron intervenciones quirúrgicas más allá de la biopsia y tampoco fueron prescritas medicinas, ya que no había síntomas dolorosos asociados a la lesión. La paciente sigue bajo seguimiento con consultas a cada seis meses y después de un año y medio del diagnóstico las lesiones siguen estables.
Discusión
El LP es una enfermedad crónica que afecta la piel, el cuero cabelludo, las uñas y la mucosa, con raras posibilidades de transformación maligna. Cuando afecta la mucosa oral se llama LPO. Afecta principalmente a la mucosa yugal, la lengua y las encías. Su curso clínico presenta periodos característicos de recaída y remisión.12,13 La prevalencia exacta del LP todavía es desconocida, pero las tazas mundiales pueden variar de 0,22 a 5 %.4
A diferencia de las lesiones cutáneas, las lesiones intraorales de LP siguen un curso más crónico y pueden persistir hasta por 25 años. El LPO se ha descrito como una enfermedad predominante en mujeres adultas en la proporción de 1,4:1.13 Aunque aún se desconozca la etiología exacta de esta enfermedad, algunos factores predisponentes se consideran relevantes en su patogénesis. Los factores genéticos, sistémicos (como la presencia del virus de la hepatitis C, disfunción tiroidea, diabetes mellitus e hipertensión) y psicológicos se colocan en la literatura como factores predisponentes para el inicio del LPO.12)
El LPO se presenta clínicamente en varias formas, aunque la reticular y la erosiva son las más frecuentes,14) el LPP representa una de esas formas. Es más usual en las mujeres afroamericanas, a partir de los 30 años de edad y raras veces afecta la cavidad oral,4,15 lo que coincide con el caso reportado. Debido a sus semejanzas clínicas con las lesiones de contacto liquenoides, las reacciones a los medicamentos liquenoides y las lesiones liquenoides de la enfermedad de injerto contra huésped, para su correcto diagnóstico, es necesaria la realización de una biopsia incisional asociada con el análisis histopatológico.12
Las lesiones orales del LPP generalmente aparecen como máculas marrones, opalinas y ovales, con bordes difusos, blanquecinos y queratóticos que se fusionan para formar áreas hiperpigmentadas. Comúnmente afectan la mucosa yugal bilateralmente, y pueden aislarse o asumir arreglos arboriformes, presentando rayas características, llamadas estrías de Wickham. También pueden tener bordes elevados o aspereza leve de la superficie afectada como el LPO reticular y en placa, presentar dolor y sensación de ardor como en los casos de LPO atrófico y erosivo.10) Las lesiones descritas en este caso corroboran las características clínicas del LPP reticular, representada por placas hiperpigmentadas con estrías blanquecinas en la periferia.
Histológicamente, la principal diferencia entre LPO y LPP oral es la presencia adicional de melanófagos dérmicos y la incontinencia de melanina en la capa basal del epitelio, como fue encontrado en este caso. La razón de esta hiperpigmentación aún no está clara, pero puede estar asociada a cambios inflamatorios en la mucosa oral propios del LPO, en los que ocurre la sobreproducción y el depósito de melanina dentro de la capa basal del epitelio.13
Con respecto al tratamiento para el LPO, no existe un protocolo que sea efectivo para todos los casos, ya que es una enfermedad autoinmune de etiología desconocida. Se debe considerar la extensión de las lesiones, el tipo de LPO y la gravedad de los síntomas. La vitamina A fue recomendada por Bhutani y otros16 (1979) para el tratamiento de LPP, mientras que otros autores han declarado que los corticosteroides tópicos y sistémicos inhiben rápidamente los pigmentos de las lesiones. Otros casos respondieron bien a la terapia con láser.2 Independiente de la técnica elegida, el seguimiento periódico de estas lesiones para observar su progresión o regresión es imprescindible, corroborando con la terapia empleada en este caso, en la que la paciente aún está siendo monitoreada a cada seis meses. Además, la paciente recibió instrucciones de buscar atención psicológica para controlar el estrés y la ansiedad reportados, una vez que los factores psicológicos son considerados factores predisponentes para esta enfermedad.
En vista de lo expuesto, se enfatiza la importancia y la dificultad del diagnóstico del LPP, especialmente debido a su baja ocurrencia en la cavidad oral y a sus características clínicas atípicas y semejanzas a otras lesiones orales. En este contexto, también se ratifica la relevancia del examen histopatológico y se destaca la necesidad de más estudios para aclarar los factores etiológicos involucrados en esta lesión.
