PRESENTACIÓN DE CASO

 

Carcinoma adenoquístico de glándula sublingual. A propósito de un caso

 

Adenocystic carcinoma of the sublingual gland. On the purpose of a case

 

 

Dr. Federico Valentín González ^I, MsC. Dra. Gloria María Rodríguez González, MsC. Dra. María Elena Medina González ^I, MsC. Dra. Olga Nip Favero ^I, Dr. Heberto F. Conde Suárez^II

^I Hospital General Docente “Julio M. Aristegui Villamil. Cárdenas, Matanzas.
^II Policlínico Universitario José Antonio Echeverría. Cárdenas, Matanzas.

 

 

---

RESUMEN

Los tumores de glándulas salivales son relativamente infrecuentes, constituyendo el 1% de los tumores de cabeza y cuello, siendo aún más raros los tumores de glándulas sublinguales, aunque frecuentemente su diagnóstico es maligno. El propósito de este trabajo es la presentación de un caso clínico que presentó un carcinoma  adenoquístico de glándula sublingual en suelo de boca lado izquierdo. Clínicamente apareció una lesión alargada, sobre el trayecto del conducto de Wharton, con una coloración normal, lisa, brillante y asintomática. Se le realizó exéresis simple de la lesión y el Departamento de Anatomía Patológica confirmó el diagnóstico. Se procedió a revisar la bibliografía nacional e internacional sobre estas lesiones encontrándose  escasas referencias debido a su rareza. La evolución de la paciente después de 16 meses ha sido satisfactoria.

Palabras clave: tumores de glándulas salivales, carcinoma  adenoquístico de glándula sublingual.

---

ABSTRACT

The salivary gland tumors are relatively infrequent, being only 1 % of the head and neck tumors; the sublingual gland tumors are even more unusual, although their diagnosis is frequently malignant. The purpose of the current work is presenting a clinical case carrying a sublingual gland adenocystic carcinoma on the left side of the mouth bottom. Clinically, there it was a long lesion, over the course of the Wharton’s duct, with an asymptomatic, normal, brilliant and smooth color. The lesion was simply removed and the Department of Pathologic Anatomy confirmed the diagnosis. We reviewed the national and international literature on these lesions, finding scarce references because of its unusualness.  The patient’s evolution is satisfactory when 16 months have passed from the surgery.  

Key words: salivary gland tumor, sublingual gland adenocystic carcinoma.

---

 

 

INTRODUCCIÓN

Las neoplasias de glándulas salivales son relativamente infrecuentes, representando el 1% de los tumores de cabeza y cuello, siendo el carcinoma mucoepidermoide la neoplasia maligna hallada con mayor frecuencia en estas glándulas. ⁽¹⁾

Las glándulas salivales se dividen en mayores (parótidas, submandibulares y sublinguales) y menores. Aproximadamente el 70% de las neoplasias malignas se desarrollan en la parótida, el 8% en la submandibulares y 22% en las glándulas menores. ⁽²⁾

Histológicamente, los tumores de glándula salival representan el grupo de tumores más heterogéneo de cualquier tejido corporal. ⁽³⁾ El más común entre los tumores malignos mayores y menores, es el carcinoma mucoepidermoide, el cual representa aproximadamente el 35% de las neoplasias malignas de  glándula salival y que se presenta regularmente en la glándula parótida. ⁽⁴⁾

El carcinoma adenoquístico de glándula sublingual constituye una rara aparición en la cual la literatura nacional no reporta caso alguno. Este tipo de lesión se conoce también como cilindroma, adenocarcinoma adenoquístico o carcinoma basaloide y es una variedad de neoplasia maligna de glándulas salivales que se caracteriza porque sus células se disponen alrededor de espacios que muestran una estructura cribiforme o de cilindros. ⁽⁵⁾

Características Clínicas

Es una neoplasia muy versátil que puede crecer en cualquiera de las glándulas salivales, afecta por igual a ambos sexos, con mayor frecuencia entre los 40 y 50 años de edad. Tiene predilección por las glándulas parótidas pero afecta también a las submandíbulares y es la neoplasia intrabucal de glándulas salivales más frecuente después del adenoma pleomorfo, siendo sus sitios de preferencia el paladar, mucosa del carrillo y del labio, lengua y encía. El carcinoma adenoquístico puede tener un crecimiento inicial algo lento y se diferencia poco de una neoplasia benigna. ⁽⁶⁾ El propósito de este trabajo es la presentación de un caso clínico con carcinoma adenoquístico de glándula sublingual.

 

PRESENTACIÓN DEL CASO

Paciente f/b de 38 años de edad sin antecedentes de interés que acude a la consulta de Cirugía Máxilo Facial por presentar aumento de volumen alargado de 2cm aproximado en suelo de boca, a un lado de la línea media, en el mismo sentido del conducto de Wharton, normo coloreado, superficie lisa, indoloro y de varios meses de evolución.

Se observa además buen estado general y salud bucal satisfactoria, a la palpación no se constata la existencia de adenopatías cervicales.

Se le realiza exéresis simple de la lesión tratando de que al disecar la mucosa y el resto del tejido, no se produzca lesión al conducto de Wharton, el resultado de Anatomía Patológica confirmó el diagnóstico de un Carcinoma Adenoquístico de glándula sublingual. Ver Figuras 1 y 2

Anatomía Patológica

El carcinoma adenoquístico y el mucoepidermoide comprenden el 85% de todos los tumores malignos bucales de glándulas salivales y según Ackerman ⁽⁷⁾ el pronóstico del carcinoma adenoquístico es mejor cuando el tumor está localizado en el paladar que cuando está en parótida o en submaxilar, sin embargo, no se menciona la glándula sublingual.

Conducta Terapéutica.

1. Exéresis de la lesión.
2. Radioterapia en zona de glándula sublingual izquierda.
3.  Comentario.

Una vez obtenido el diagnóstico se decidió como tratamiento complementario la radioterapia, siendo su evolución satisfactoria después de 16 meses de operada.

 

DISCUSIÓN

El tratamiento de estas lesiones de glándulas sublinguales está dado por la gran incidencia de malignidad en ellas, Zhanouwski R l ⁽⁸⁾refiere el 92.3% en 13 casos estudiados; Luksic ⁽⁹⁾ presenta un estudio de 25 años en Croacia donde encuentran 279 casos de malignidades en glándulas salivares mayores y solo siete son de la sublingual para el 2,5%, en el que afirman además su rareza y  malignidad; Kopec ⁽¹⁰⁾ muestra un estudio de 12 años en Poznan, Polonia,  en el que reportan 103 tumores de glándulas mayores y ninguno era de la glándula sublingual; Sun ⁽¹¹⁾ en un estudio de 10 años informan 21 casos de tumores malignos de glándula sublingual y 18 de estos eran carcinomas adenoquísticos con un promedio de edad de 48,6 años; Papadogeorgakis en Grecia ⁽¹²⁾ así como Petersen en Dinamarca ⁽¹³⁾ describen que los carcinomas de glándulas sublinguales son extremadamente raros con 0,3-1% de los tumores de estas glándulas; Yu ⁽¹⁴⁾, en China, estudian 28 casos en 20 años con un promedio de edad de 50,3 años y refieren además su extrema rareza y que la cirugía es la única opción de tratamiento, Ariyoshi en Japón ⁽¹⁵⁾ y Kumar en la India ⁽¹⁶⁾, realizan  la presentación de un caso de carcinoma adenoquístico de glándula sublingual y ambos  reportan que son muy raros estos tumores sublinguales. Komfehl ⁽¹⁷⁾ sugiere que se deben aplicar tratamientos combinados de cirugía y radioterapia y Sartorius ⁽¹⁸⁾ considera que debido a su pobre pronóstico y su poca incidencia, se recomienda en este tipo de lesión una terapia rápida y radical. Por último, Saito y col ⁽¹⁹⁾ exponen un caso mucho más inusual en que un Carcinoma Adenoquístico de glándula sublingual involucra al conducto de Wharton, teniendo que realizar un tratamiento quirúrgico mucho más complicado. La edad del paciente en este trabajo, 38 años, es inferior al promedio de edad presentado por Sun ⁽¹¹⁾ y Yu ⁽¹⁴⁾, ambos de China. 

Según la experiencia terapéutica de los autores de este trabajo, la conducta a seguir en estos casos, debe estar relacionada con el tamaño de la lesión, su forma, coloración y presencia o no de adenopatías cervicales.

En este caso se decidió, después del diagnóstico de Anatomía Patológica, realizar radioterapia como tratamiento preventivo, teniendo en cuenta que no existían adenopatías cervicales. La evolución de la paciente después de 16 meses ha sido satisfactoria.

 

REFERENCIAS BIBLIOGRÁFICAS

1. Paparella M, Shumrick DA. Otorrinolaringología. 3ra ed. La Habana: Editorial Médica Panamericana. Vol. III; 1994. p. 2450-83.

2. Mendenhall WM, Riggs CE, Cassisi NJ. Treatment of head and neck cancers. In: Devita VT Jr., Heliman S, Rosenberg SA. Eds: Cancer: Principles and Practice of Oncology. 7th ed. Philadelphia, Pr: Lippincott Williams &Wiledns; 2005, pp 662- 732.

3. Spiro  RH,  Thaler HT,   Hicks WF,    Kher UA, Huvos AH, Stronq EW. Importance of clinical staging of minor salivary gland carcinoma. Am J Surg. 1991; 162(4): 330-6.Citado en PubMed; PMID:1659242.

4. Bradwein MS, Ferlito A, Bradley PJ,  Hille JJ, Rinaldo A. Diagnosis and classification of salivary neoplasms: pathologic challenges and relevance to clinical outcomes. Acta Otolaryngol. 2002; 122(7): 758-64. Citado en PubMed; PMID: 12484654.

5. Ledesma-Montes C, Garcés Ortiz M. Malignant salivary glands tumors. Rev Inst. Nac Cancerol [Internet].2000[citado  12 Dic 2012]; 46(3): 167-70.Disponioble en: http://www.medigraphic.com/pdfs/cancer/ca-2000/ca003d.pdf

6. Nardone M, Ferrera G, Nappi O, DiMaría D, Villari G. Pleomorphic adenoma in inusual anatomic sites: case reports and review of literature. Acta OtorhinolaryngolItal 2002; 22(3): 158-63. Citado en PubMed; PMID: 12173287.

7. Rosair J.  Ackerman. Patología quirúrgica. Tomo I. La Habana: Edición Revolucionaria; 1983.

8. Zdanowski R, Dias FL, Barbosa MM, Lima RA, Faría PA, Loyola AM, et al. Sublingual gland tumors: clinical, pathologic and therapeutic analysis of 13 patients treated in a single institution. Head Neck. 2011 Apr; 33(4):476-81. Citado en PubMed; PMID: 20645286.

9. Luksic I, Virag M, Manoplovic S, Macan D.  Salivary gland tumors: 25 years of experience from a single institution in Croatia. J CraniomaxillofacSurg. 2012 Apr; 40(3):75-81.CItado en PubMed; PMID: 21641811.

10. Kopec T, Wierzbicka M, Szyfter W, Bem G.  Incidence of salivary gland malignancies in 12 years time period in ENT. Otolaryngol Pol. 2010 Sept-Oct; 64(5): 288-95.Citado en PubMed; PMID:21166138.

11. Sun G, Yang X, Tang E, Wen J, Lu M, Hu Q.  The treatment of sublingual gland tumors. Int J Oral Maxillofac Surg. 2010 Sept; 39(9): 863-8. Citado en PubMed; PMID: 20605409

12. Papadogeorgakis N, Kalfarentzos EF, Vourlakow C, Malta F, Exarhos D. Simultaneousespleomorphicadenoma of the left parotid gland and adenoid cystic carcinoma of the contralateral sublingual salivary gland: a case report. Oral Maxillofac Surg. 2009 Dec; 13(4): 221-4. Citado en PubMed; PMID: 19690903.

13. Petersen SK, Bjorndal K, Krozdahl A, Gogballe C. Basal cell adenocarcinoma of the sublingual gland. UgeskrLaeger. 2010 Feb 15; 172(7): 551-2. Citado en PubMed; PMID: 20156409.

14. Yu T, Gao QH, Wang XY, Wen YM, Li LJ.  Malignant sublingual gland tumors: a retrospective clinicopathologic study of 28 cases. Oncology. 2007; 72(1-2): 39-44. Citado en; PMID:17998789.

15. Ariyoshi Y, Shimahara M, Konda T, Tsuji M.  Carcinoma ex pleomorphic adenoma of the sublingual gland: acase report.  Int J Oral Sci. 2012 Mar; 4(1):50-3.Citado en PubMed; PMID: 22241374.

16.  Kumar AN, Nair PP, Thomas S, Rawan PS, Bhambal A.  Mucoepidermoid carcinoma of sublingual gland: a malignant neoplasm in an uncommon region. BMJ Case Rep. 2011 May 12; 2011. Citado en PubMed; PMID: 22696723.

17. Kornfehl J, Fichtembauer H, Steiner E, Regele H, Strohmayer W. Primary squamous epithelial cancer of the sublingual. A case report.HNO. 1994 Jun; 42(6): 362-5. Citado en PubMed; PMID: 8071097.

18. Sartorius C, Gille F, Bidrosian-Pfingstn J, Kempf HG.  Salivary duct carcinoma of the sublingual gland.A case report.Laryngohinootologic. 2006 Jul; 85(7): 517-9. Citado en PubMed; PMID: 16586279.

19. Saito M, Nishiyama H, Maruyama S, Oda Y, Saku T, Hayashi T.  Adenoid cystic carcinoma of sublingual gland involving the submandibular duct.DentomaxillofacRadiol. 2008 Oct; 37(7):421-4. Ciatdo en PubMed; PMID: 18812607.

 

Recibido: 11 de enero de 2013.  
Aprobado: 24 de febrero de 2013.

 

Federico Valentín González.Hospital General Docente “Julio M. Aristegui Villamil. Cárdenas. Correo electrónico [e-mail]

 

CÓMO CITAR ESTE ARTÍCULO

Miguel Soca PE, Peña Franco N. Definiciones del síndrome metabólico. Rev Méd Electrón [Internet]. 2013 Marz-Abr [citado: fecha de acceso];35(2). Disponible en:http://www.revmatanzas.sld.cu/revista%20medica/ano%202013/vol2%202013/tema09.htm.