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Introducción
Las glándulas de Brunner son estructuras secretoras que están localizadas en el intestino delgado proximal, en especial en la submucosa del bulbo y segunda porción duodenal. 1 El tumor de las glándulas de Brunner es una lesión de presentación poco frecuente, de comportamiento benigno y de patogénesis poco conocida. El brunneroma como también se le conoce asienta por lo general en la primera porción duodenal sin dar una sintomatología específica. La mayoría se descubre de manera incidental en una endoscopía digestiva alta; sin embargo, cuando la lesión es grande puede causar obstrucción intestinal, también se han descrito cuadros de hemorragia digestiva alta. 1,3
Se presentó la historia clínica del primer paciente diagnosticado en nuestra provincia con Brunneroma asociado a hemorragia digestiva alta por úlcera duodenal que estuvo hospitalizado en la institución. Se revisa la literatura en relación al caso.
Caso clínico
Paciente femenina, blanca de 72 años de edad con antecedentes patológicos personales de padecer de úlcera duodenal hace 20 años para lo cual ha llevado tratamiento irregular. Es conducida a cuerpo de guardia de cirugía por presentar dolor difuso en abdomen superior el cual se alivia de manera espontánea acompañado de una deposición abundante como borra de café en horas de la mañana y otra de características similares en horas de la tarde. Presenta además sudoraciones profusas. Refiere pérdida ligera de peso de alrededor de 10 kg en el último mes.
Al examen físico se constatan mucosas húmedas e hipocoloreadas y ligeros edemas de fácil Godet en ambos miembros inferiores y que abarcan hasta el tercio medio de los mismos. Frecuencia cardiaca de 108 latidos por minutos. Tensión arterial de 100/60 mm/Hg. A la auscultación del aparato respiratorio se constata un murmullo vesicular disminuido sin auscultar estertores y una frecuencia respiratoria de 25 respiraciones por minuto. Abdomen doloroso a la palpación profunda de forma difusa y algo más doloroso en la región del mesogastrio. Se realiza tacto rectal donde se corrobora la presencia de melena al salir el dedo de guante manchado de color oscuro como borra de café.
Estudios analíticos:
Hemoglobina: 79 g/l
Hematocrito: 0,50vol /litro
Leucocitos totales: 16,8 X 109 l
Segmentados: 91 %, Linfocitos: 9 %
Glicemia: 4,35 mmol/l
Creatinina: 55 mmol/l
Ácido úrico: 258 mmol/l
Coagulograma con tiempo de protrombina: normal.
Relación normalizada internacional (INR): 1.25
Conteo de plaquetas: 190 X 10 9 l
Proteínas totales: 53 g/l
Albumina: 27 g/l
Globulina: 26 g/l
Ionograma: normal
Transaminasa glutámico pirúvica: 12 U.I
Transaminasa glutámico oxalacética: 30 U.I
Ganma glutamil transpeptidasa: 30 U.I
Fosfatasa alcalina: 130 U
Bilirrubina total: 4 mmol/l
Bilirrubina directa: 3 mmol/l
Ultrasonido (UTS) abdominal: no describen alteraciones en órganos intraabdominales. No líquido libre en cavidad.
Con estos resultados se admite en sala de cirugía con una impresión diagnóstica de sangramiento digestivo alto secundario a úlcera duodenal. Se procede a realizar endoscopia del tracto digestivo superior por el servicio de Gastroenterología donde describen:
Duodeno: se explora hasta visualizar la mucosa del bulbo duodenal donde se observa en cara anterior una gran zona ulcerada que ocupa toda la pared anterior con un coágulo adherido en el centro, sin poder avanzar a mayor profundidad por riesgo de sangrado. Luz, pliegues y peristalsis conservadas. El esófago y unión gastro esofágica se describen de manera inicial normales. Se concluye este estudio como una ulcera duodenal Forrest IIb. Se instila epinefrina (1/1000) 10 mililitros en los bordes del coágulo. Se indica triple terapia y se aconseja reevaluar dentro de ocho semanas para buscar posible causa neoformativa.
Se tuvo en cuenta que continuaban descendiendo las cifras de hemoglobina, la paciente se transfundió con 500 ml de glóbulos rojos y 500 ml (dos unidades de plasma fresco). Continua con presencia de melena y ese mismo día en horas de la mañana comienza con signos de hipovolemia por lo que se decidió realizar laparotomía exploradora. En el acto quirúrgico se halló úlcera de 1 cm de diámetro con coágulos en su interior localizada en cara anterior del duodeno. Se tomaron muestra para biopsia y se realiza sutura y epipoplastia. La paciente se comporta de manera hemodinámica estable durante el trans y postoperatorio. Se traslada a sala donde su evolución es satisfactoria. Hemoglobina postquirúrgica en 79 g/l.
A las 48 horas de operado la paciente se mantiene bien. Se realiza UTS abdominal donde se informa: hígado de tamaño normal, con ligero aumento de la ecogenicidad parenquimatosa. Vesícula biliar, bazo, páncreas, suprarrenales y riñón izquierdo normales. Riñón derecho de tamaño normal, no litiasis ni hidronefrosis, con quiste parenquimatoso en polo superior de 14 mm. No adenopatías intraabdominales, no líquido libre en cavidad, no imagen en falso riñón, no derrame pleural. Vejiga vacía.
Evoluciona de forma favorable y se decide alta médica pasados cinco días de postoperatorio con seguimiento por consulta de patología quirúrgica gastroduodenal.
Informe de anatomía patológica
Descripción macroscópica del especímen recibido: fragmento de tejido irregular que mide 1 x 0,5 x 0,3 cm en sus diámetros mayores, blanco gris que al corte es blanquecino.
Diagnóstico microscópico: úlcera duodenal aguda. Proliferación compacta de glándulas de Brunner en la submucosa; las cuales se encuentran compartimentalizadas por tabiques conectivos. Coloración con técnica de Van Gieson positiva para fibras colágenas de los tabiques fibrosos (figura 1).
Figura 1. :Proliferación compactada de glándulas de Brunner las cuales se encontraban compartimentaizadas por tabiques conectivos de colágeno. Coloración con H/E. :Coloración con técnica de Van Gieson para fibras colágenas de los tabiques fibrosos.
Conclusión: Úlcera aguda duodenal. Brunneroma o adenoma de glándulas de Brunner submucoso.
En la actualidad el paciente se encuentra asintomático.
Discusión
Las glándulas de Brunner están localizadas de manera especial en la submucosa del duodeno proximal; la histología muestra formaciones tubuloacinares ramificadas, desembocan en el lúmen y tienen la función de secretar un fluido alcalino rico en mucina mezclado con factor de crecimiento epidérmico (urogastrona) y pepsinógeno II. (1, 2) El hamartoma de glándulas de Brunner, también llamado adenoma de glándulas de Brunner o brunneroma, fue descrito por primera vez en 1876 por Cruveilhier. Supone alrededor del 5 % de todos los tumores duodenales y se localiza con frecuencia en los tramos de duodeno proximal. (3 , 4 Se trata de tumores benignos e infrecuentes, (5 que cursan de forma silente; en los pacientes sintomáticos la clínica más frecuente son los síntomas obstructivos y la hemorragia digestiva alta de intensidad variable. Muestran escaso potencial de malignidad y se han descrito en la literatura casos con diferentes grados de displasia, y por lo tanto, posibilidad de transformación maligna, lo que plantea la obligatoriedad de su resección. (6 En el caso que se muestra este tumor se presentó asociado a hemorragia digestiva alta que necesitó realizar intervención quirúrgica para su solución definitiva.
La causa no es por lo general entendida, pero se han descrito asociaciones con enfermedad ulcero-péptica, pancreatitis crónica e insuficiencia renal crónica. (1 Existen teorías que señalan que la hiperestimulación (acidez gástrica), el aumento de la actividad vagal o irritación local, serían responsables de desencadenar un crecimiento desmedido del número de glándulas, del tejido conectivo y del músculo liso. (7 La paciente que se presentó, refirió durante la anamnesis antecedentes de úlcera duodenal previa, comprobada en el estudio anatomopatológico y asociada a la lesión tumoral duodenal.
De forma clínica pueden distinguirse tres grupos según forma de presentación, el primer grupo incluye pacientes asintomáticos o con mínimas e inespecíficas molestias abdominales en cuyos casos el tumor es descubierto de forma accidental durante la exploratoria o estudio por otras razones. La prevalencia de este grupo es difícil de determinar, pero se cree que representan más del 50 % de los casos. El segundo grupo está conformado por pacientes que cursan con hemorragias gastrointestinales, la cual por lo general es crónica y sin repercusión hemodinámica, este grupo es 43 % de los casos y muy raro puede haber sangrado masivo de estos tumores. Un tercer grupo incluye pacientes que debutan con síntomas obstructivos con tumores > 2 cm.
La paciente presentada por los autores queda implícita en el segundo tipo de presentación según la literatura consultada. Raras manifestaciones incluyen intususcepción duodenal, ictericia obstructiva, pancreatitis recurrente y diarrea secundaria a disturbios motores. 8 Los brunneromas de gran tamaño, pueden ser de difícil diagnóstico antes de la cirugía y simular lesiones malignas del área pancreático-duodenal. (9
La endoscopía con biopsias es útil para el diagnóstico, sin embargo, la biopsia puede ser negativa debido a la localización submucosa de la lesión. 1,10 El diagnóstico diferencial incluye leiomioma, lipoma, tejido pancreático aberrante, duplicación quística duodenal, mucosa pilórica prolapsada, angioma aberrante y tumores malignos como linfoma, tumor carcinoide, leiomiosarcoma, tumores estromales digestivos, entre otros. (8,11,12
