Dra. MSc. Mileydis Viñas García^I; Dra. MSc. Yudit Algozaín Acosta^I; Dr. MSc. Eliseo Capote Leyva^II; Dr. Joaquín Urbizo Vélez^III; Dra. Isis Contreras Rojas^IV; Dr. Rafael Delgado Fernández^V

^I Especialista de I Grado en Cirugía Maxilofacial. Profesora Instructora. Hospital General Docente "Ciro Redondo García", Artemisa, La Habana, Cuba. ]]> ^II Especialista de I Grado en Medicina Interna y Nefrología. Hospital General Docente "Ciro Redondo García", Artemisa, La Habana, Cuba.
^III Especialista de II Grado en Anatomía Patológica. Profesor Titular. Hospital General Docente "Ciro Redondo García", Artemisa, La Habana, Cuba.
^IV Especialista de I Grado en MGI y Anatomía Patológica. Profesora Asistente. Hospital General Docente "Ciro Redondo García", Artemisa, La Habana, Cuba.
^V Especialista de II Grado en Anatomía Patológica. Profesor Auxiliar. Hospital General Docente "Ciro Redondo García", Artemisa, La Habana, Cuba.

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RESUMEN

Las masas cervicales en los adultos jóvenes responden a adenopatías inflamatorias, malformaciones congénitas o menos frecuentemente a neoplasias. El tejido salival heterotópico es la presencia de tejido salival en un lugar anormal. Cuando tiene ubicación cervical puede encontrarse asociado con anomalías branquiales, al parecer por la relación que tienen ambos durante su embriogénesis. Por lo poco frecuente de esta asociación y no encontrarse publicado ningún caso en la literatura nacional, se decide la presentación del caso de una paciente joven con una masa cervical, con diagnóstico presuntivo de quiste branquial, que al intervenirla quirúrgicamente, se constata formación de aspecto glandular asociado con la lesión quística, con confirmación histopatológica de tejido salival heterotópico cervical asociado con quiste branquial. Se exponen además las posibles teorías de esta asociación según autores revisados en la literatura mundial y se confirma la importancia de tener en cuenta este diagnóstico ante una tumoración cervical para poder planear el tratamiento quirúrgico adecuado.

Palabras clave: tejido salival heterotópico, quiste branquial.

ABSTRACT

In adult people cervical masses account for inflammatory adenopathies, congenital malformations or in a lesser degree to neoplasms. Heterotopic salivary tissue is the presence of salivary tissue in an abnormal place. When it has a cervical location may to be associated with branchial anomalies apparently by its relation (both) during the embryogeny. Due to the non-frequent of this association and the no publication of any case in national literature, we decide a case presentation of the case of a young patient with a cervical mass presumptively diagnosed with branchial cyst and in surgical intervention we noted a glandular development associated with the cystic lesion with histopathology confirmation of cervical heterotopic salivary tissue linked to branchial cyst. We showed also the potential theories of this association according the authors reviewed in world literature and we confirmed the significance of to take into account this diagnosis in case of a cervical tumor to plan the appropriate surgical treatment.

Key words: Heterotopic salivary tissue, branchial cyst.

INTRODUCCIÓN

Las glándulas salivales son aquellas cuyas secreciones entran directamente en la cavidad oral, siendo raras las anomalías en su evolución, entre las que se mencionan las heterotopias o aberraciones, que es la presencia de tejido salival en una localización anormal. Su origen se relaciona con la persistencia y desarrollo anormal de estructuras vestigiales; la dislocación de una porción durante el desarrollo o la diferenciación anormal de tejidos normales (heteroplasia). ¹

Se ha reportado la presencia de tejido salival en oído medio, región cervical, suelo de boca por debajo del músculo milohioideo, amígdala y músculo masetero. Excepcionalmente puede aparecer en ganglios linfáticos preauriculares, mediastino, ángulo cerebelopontino, hipófisis, próstata, vulva, recto, conducto tirogloso, tiroides y paratiroides.^2-8 ]]> El tejido salival heterotópico cervical también se ha descrito asociado con el quiste branquial al parecer por la asociación que tienen ambos durante la embriogénesis de las estructuras cervicales.^4,9-12

Se decide la presentación de un caso con diagnóstico histopatológico de tejido salival heterotópico cervical asociado con un quiste branquial por lo poco frecuente de su ocurrencia, con escasa referencia en la literatura internacional y ningún caso publicado en la literatura electrónica revisada de nuestro país, para demostrar así, que el tejido salival heterotópico cervical es una anomalía rara, pero constituye un diagnóstico posible.

PRESENTACIÓN DEL CASO

Paciente femenina de 18 años de edad, sin antecedentes patológicos personales, que acude a consulta de Cirugía Maxilofacial por presentar aumento de volumen en el tercio medio de región lateral derecha del cuello, por delante del músculo esternocleidomastoideo, de consistencia blanda, de aproximadamente 4cm de diámetro, no fija a piel, asintomático y con un tiempo de evolución de 4 meses (fig. 1). Se indica ultrasonido (fig. 2), donde se informa presencia de imagen ecolúcida que mide 15X40 mm de diámetro, de contornos bien definidos y se realiza PAAF que informa: negativo de células neoplásicas, quistificación y presencia de histiocitos, extrayéndose 10 cc de líquido de color claro.

]]> Con los datos recogidos, se plantea un diagnóstico presuntivo de quiste branquial y se decide intervención quirúrgica, realizándose la exéresis de este y de una lesión de aspecto glandular (fig. 3) que coexistían en lechos contiguos. El estudio histopatológico confirma el diagnóstico de quiste branquial y describe la lesión glandular con presencia de conductos, acinos serosos y mixtos, compuestos por glándulas mucosas con medialunas serosas, similar al patrón histológico de una glándula salival submandibular (fig. 4).

DISCUSIÓN

Las masas cervicales en los adultos jóvenes responden a adenopatías inflamatorias, malformaciones congénitas o menos frecuentemente a neoplasias. El tejido salival heterotópico es una anomalía rara, pero constituye un diagnóstico posible donde puede asentar una lesión benigna (tumor de Wharting, adenoma pleomorfo) o maligna (tumor mucoepidermoide, adenocarcinoma, tumor de células acinares). ^1,13

La aparición de la heterotopia salival cervical (HSC) está en relación con el desarrollo embrionario, y el número de casos publicados va en aumento, probablemente por la existencia de mejores métodos diagnósticos. Las HSC se manifiestan como una masa, quiste o fístula generalmente en personas jóvenes, en la región anterior del músculo esternocleidomastoideo y con preferencia por la región cervical derecha.^9-12 El diagnóstico definitivo lo da el estudio histológico, aunque la clínica y la valoración por la imagen pueden ser de gran valor. El tratamiento debe ser quirúrgico y sin gran demora para evitar su posible malignización. En relación con el tratamiento es también importante conocer si está o no asociado con un quiste branquial, ya que la cirugía de la HSC sola es menos compleja, atendiendo a que los tractos fistulosos cuando existen son más cortos y pueden no extenderse en dirección ascendente hacia los vasos mayores del cuello.¹¹

En el caso que se presenta, los datos clínicos sugerían la presencia de un quiste branquial y durante el acto quirúrgico se constata la presencia y se ablasiona además, una lesión de aspecto glandular contigua a la formación quística con confirmación histopatológica de tejido salival heterotópico cervical en asociación con un quiste branquial.

Existen diferentes teorías para tratar de explicar la aparición de tejido salival heterotópico cervical según su localización en el cuello. Durante la cuarta a la sexta semana de la vida fetal las glándulas parótida y submandibular inician su desarrollo y comienzan su migración, la cual está limitada a la región de la mandíbula. La condensación del mesénquima es un evento tardío y como consecuencia, nódulos linfáticos son atrapados dentro de la glándula parótida o la glándula salival es incluida dentro de los nódulos linfáticos paraparotídeos. Esta teoría explica la presencia de tejido salival heterotópico en la región cervical superior, pero es poco probable que explique la aparición de tejido salival en la región inferior del cuello.¹²

En 1967, Youngs y Scofield, para tratar de explicar la presencia de HSC en la región inferior del cuello, sugirieron su relación con el aparato branquial, específicamente con el seno cervical de His. Defectos en el cierre de este seno con tejido glandular salival proveniente de la heteroplasia del revestimiento ectodérmico del vestigio del seno, es una teoría posible para la HSC.^9-12 ]]> Jernstrom y Prietto propusieron que el tejido glandular aberrante con origen en la bolsa faríngea puede migrar caudalmente con las glándulas tiroides y paratiroides o hacia el área del seno cervical y podría ser el origen del tejido salival heterotópico. Himalstein sugirió otro posible origen, la persistencia de la placoda del 10mo. par craneal como una fuente ectodérmica de tejido salival heterotópico.¹²

CONCLUSIONES

Lo poco frecuente de la asociación entre tejido salival glandular heterotópico y quiste branquial, nos alerta a tenerlo en cuenta ante una tumoración cervical para planear el tratamiento quirúrgico adecuado.

REFERENCIAS BIBLIOGRÁFICAS ]]>

1. Marcos OM, García LE,Santos PJ, Moraís PD. Carcinoma sobre adenoma pleomorfo en heterotopia salival cervical. Manejo de un caso y revisión de la literatura. Acta Otorrinolaringol Esp 2007;58(8):371-4.

2. Enoz M, Suoglu Y. Salivary gland choristoma of the middle ear. Laryngoscope 2006;116(6):1033-4.

3. Hsu RF, Hsu YC, Huang SC. Hereditary ectopic salivary gland: Survey of three generations. Acta Otolaryngol 2006;26(3):330-3.

4. Gerhards F, Buttner R, Janicke S. Aberrant salivary gland tissue in differential diagnosis of branchiogenic neck cyst. HNO 2001;49(6):476-8.

5. Guerrissi JO. Cervical tumor by ectopic salivary gland. J Craniofac Surg 2000;11(4):394-7.

6. Barlow ST, Drage NA, Thomas DW. Ectopic submandibular gland presenting as a swelling in the floor of mouth. J Laryngol Otol 2005;119(11):928-30.

7. Wise JB, Sehgal K, Guttenberg M, Shah UK. Ectopic salivary tissue of the tonsil: A case report. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 2005;69(4):567-71.

8. Raspall G. Glándulas salivales. En: Cirugía Maxilofacial. Patología quirúrgica de la cara, boca, cabeza y cuello. Madrid: Ed. Médica Panamericana; 1997. p. 439-66. 

9. Chang WY, Lee KW, Tsai KB, Chen GS. Hetrotopic salivary gland tissue: A case report demonstrating evolution and association with the branchial apparatus. J Dermatol 2005;32(9):731-6.

10. Gallego AI, Lassaletta AL, López-Ríos MF, García AG, Álvarez Vincent JJ, Martínez-Tello FJ. Branchial cysts with heterotopic salivary tissue in the upper third of the neck. Acta Otorrinolaringol Esp 2000;51(8):755-8.

11. Haemel A, Gnepp DR, Carlsten J, Robinson-Bostom L. Heterotopic salivary gland tissue in the neck. J Am Acad Dermatol 2008;58(2):251-56.

12. Daniel E, McGuirt F. Neck masses secondary to heterotopic salivary gland tissue: A 25-year of experience. Am J Otolaryngol Head and Neck Med and Surg 2005;26:96-100.

13. Ashraf MJ, Azarpira N, Khademi B. Diagnosis of pleomorphic adenoma in a heterotopic salivary gland: A case reporty. Acta Cytol 2007;51(2):197-9.

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Recibido:25 de marzo del 2009.
Aprobado: 4 de mayo del 2009.

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Dra. MSc Mileydis Viñas García. Hospital General Docente "Ciro Redondo García", Artemisa. La Habana, Cuba. E-mail: mileydisvg@infomed.sld.cu
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