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<article-title xml:lang="es"><![CDATA[Neuralgia amiotrófica posterior a la vacunación contra la leptospirosis humana]]></article-title>
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<abstract abstract-type="short" xml:lang="en"><p><![CDATA[Introduction: neuralgic amyotrophy or Parsonage-Turner syndrome is associated with vaccination in 15% of cases. There are no reports linking this condition to the vaccine against human leptospirosis. Objective: describe the clinical characteristics of a patient who developed acute brachial plexopathy after vaccination against human leptospirosis. Case presentation: a male 31 year-old agricultural worker received a dose of the Cuban vaccine against human leptospirosis (vax-SPIRAL) in 2008. Three weeks later he presented intense pain in both shoulders. The following week he had muscular weakness, and then atrophy of the right deltoid muscle. Neurological evaluation showed acute asymmetric damage to the upper brachial plexus, with greater intensity on the right side, and involvement of the diaphragm. Nerve conduction examination and electromyography revealed involvement of the upper brachial plexus. The patient was treated with analgesics and physical therapy, and was found to evolve favorably. Conclusions: the events described suggest that the Cuban vaccine against human leptospirosis might produce immunological cross-reactivity against antigens of the peripheral nervous system.]]></p></abstract>
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</front><body><![CDATA[ <div align="right">       <p><font size="2" face="Verdana"><B>PRESENTACI&Oacute;N DE CASO</B></font> </p>       <p>&nbsp; </p> </div>     <P>      <P><font size="4"><b><font face="Verdana">Neuralgia amiotr&oacute;fica posterior    a la vacunaci&oacute;n contra la leptospirosis humana</font></b></font>     <P>&nbsp;      <P><font size="2" face="Verdana"><B><font size="3">Neuralgic amyotrophy following    vaccination against human leptospirosis</font></B> </font>     <P>&nbsp;     <P>&nbsp;      <P>      ]]></body>
<body><![CDATA[<P><b><font size="2" face="Verdana">Dr. Jes&uacute;s P&eacute;rez Nellar </font></b>      <P><font size="2" face="Verdana">Hospital &quot;Hermanos Ameijeiras&quot;, La    Habana, Cuba. </font>      <P>&nbsp;     <P>&nbsp; <hr size="1" noshade> <font size="2" face="Verdana"><B>RESUMEN </B></font>      <P><font size="2" face="Verdana"><B>Introducci&oacute;n:</b> la neuralgia amiotr&oacute;fica    o s&iacute;ndrome de Parsonage-Turner se asocia a vacunaciones en 15 % de los    casos. No existen reportes que vinculen esta condici&oacute;n con la vacuna    contra la leptospirosis humana. <B>    <br>   Objetivo:</B> describir las caracter&iacute;sticas cl&iacute;nicas de un paciente    que present&oacute; una plexopat&iacute;a braquial aguda posterior a la inmunizaci&oacute;n    contra la leptospirosis humana. <B>    <br>   Presentaci&oacute;n del caso:</B> un var&oacute;n de 31 a&ntilde;os de edad,    obrero agr&iacute;cola en 2008 recibi&oacute; una dosis de la vacuna cubana    contra la leptospirosis humana (vax-Spiral); 3 semanas despu&eacute;s present&oacute;    dolor intenso localizado en ambos hombros, a la semana siguiente aparece debilidad    muscular y posteriormente atrofia del m&uacute;sculo deltoides derecho. La evaluaci&oacute;n    neurol&oacute;gica era compatible con afecci&oacute;n aguda asim&eacute;trica    de la porci&oacute;n superior del plexo braquial, con mayor intensidad en el    lado derecho, en el cual tambi&eacute;n estaba involucrado el diafragma. Se    comprob&oacute; el compromiso de la porci&oacute;n superior del plexo braquial    con estudios de neuroconducci&oacute;n y electromiograf&iacute;a. El paciente    es tratado con analg&eacute;sicos y fisioterapia, evolucionando de modo favorable.    <B>    <br>   Conclusiones:</B> el evento ocurrido en este caso sugiere que la vacuna cubana    contra leptospirosis humana pudiera producir inmunorreactividad cruzada contra    ant&iacute;genos del sistema nervioso perif&eacute;rico. </font>  <B></B>      <P>      <P><font size="2" face="Verdana"><B>Palabras clave:</B> neuralgia amiotr&oacute;fica,    vacunaci&oacute;n, leptospirosis humana. </font> <hr size="1" noshade> <b><font size="2" face="Verdana">ABSTRACT </font></b>      ]]></body>
<body><![CDATA[<P>      <P><font size="2" face="Verdana"><B>Introduction:</B> neuralgic amyotrophy or    Parsonage-Turner syndrome is associated with vaccination in 15% of cases. There    are no reports linking this condition to the vaccine against human leptospirosis.    <B>    <br>   Objective:</B> describe the clinical characteristics of a patient who developed    acute brachial plexopathy after vaccination against human leptospirosis. <B>    <br>   Case presentation:</B> a male 31 year-old agricultural worker received a dose    of the Cuban vaccine against human leptospirosis (vax-SPIRAL) in 2008. Three    weeks later he presented intense pain in both shoulders. The following week    he had muscular weakness, and then atrophy of the right deltoid muscle. Neurological    evaluation showed acute asymmetric damage to the upper brachial plexus, with    greater intensity on the right side, and involvement of the diaphragm. Nerve    conduction examination and electromyography revealed involvement of the upper    brachial plexus. The patient was treated with analgesics and physical therapy,    and was found to evolve favorably. <B>    <br>   Conclusions:</B> the events described suggest that the Cuban vaccine against    human leptospirosis might produce immunological cross-reactivity against antigens    of the peripheral nervous system. </font>      <P>      <P><font size="2" face="Verdana"><B>Key words:</B> neuralgic amyotrophy, vaccination,    human leptospirosis.</font> <hr size="1" noshade>     <p>&nbsp;</p>     <p>&nbsp;</p>     <p> <font size="3"><b><font face="Verdana">INTRODUCCI&Oacute;N</font></b></font>  </p>     ]]></body>
<body><![CDATA[<P>      <P><font size="2" face="Verdana">La neuralgia amiotr&oacute;fica o s&iacute;ndrome    de Parsonage-Turner es el t&eacute;rmino utilizado para describir una neuritis    que incluye el plexo braquial caracterizada por dolor agudo, debilidad y amiotrofia.<SUP>1</SUP>    Se considera una condici&oacute;n mediada por mecanismos inmunes, aunque su    origen es desconocido, identific&aacute;ndose en algunos casos su relaci&oacute;n    con infecciones v&iacute;ricas o bacterianas, procesos inflamatorios, intervenciones    quir&uacute;rgicas, proceso autoinmunes, neoplasias y vacunaciones.<SUP>2-4    </SUP> </font>     <P><font size="2" face="Verdana">Se ha relacionado con diversas vacunas,<SUP>2-4</SUP>    sin embargo, no se encontraron reportes de amiotrofia neur&aacute;lgica como    complicaci&oacute;n de la vacuna contra la leptospirosis humana. </font>     <P><font size="2" face="Verdana">En Cuba se ha desarrollado una vacuna contra    la leptospirosis humana que ha sido administrada con resultados satisfactorios    a grupos de riesgo. Se trata de una vacuna trivalente de c&eacute;lulas enteras    (vax-Spiral) que incluye en su composici&oacute;n los tres serovares de los    serogrupos m&aacute;s prevalentes en el pa&iacute;s, Icterohaemorragiae serovar    copenhagen, Canicola serovar canicola y Pomona serovar mozdok.<SUP>5</SUP> Esta    vacuna en general ha sido bien tolerada y se han reportado muy escasas reacciones    adversas, sobre todo fiebre, malestar general y dolor en el sitio de administraci&oacute;n.<SUP>6,7</SUP>    </font>     <P><font size="2" face="Verdana">El objetivo de este trabajo es describir las    caracter&iacute;sticas cl&iacute;nicas de un paciente que present&oacute; una    amiotrofia neur&aacute;lgica tres semanas despu&eacute;s de aplicarse esta vacuna.</font>     <P>&nbsp;      <P>      <P><font size="3" face="Verdana"><B>PRESENTACI&Oacute;N DEL CASO</B> </font>      <P>      <P><font size="2" face="Verdana">Se trataba de un var&oacute;n de 31 a&ntilde;os    de edad, obrero agr&iacute;cola dedicado al cultivo del arroz en la regi&oacute;n    central del pa&iacute;s que a mediados de 2008 recibi&oacute; una dosis de 0,5    ml de la vacuna cubana contra la leptospirosis humana (vax-Spiral). present&oacute;    dolor agudo e intenso 3 semanas despu&eacute;s, localizado en ambos hombros    con predominio en el lado derecho. Una semana m&aacute;s tarde, al aminorar    la intensidad del dolor, comenz&oacute; a notar debilidad proximal en el miembro    superior derecho y posteriormente se evidenci&oacute; atrofia de la regi&oacute;n    deltoidea. </font>     ]]></body>
<body><![CDATA[<P><font size="2" face="Verdana">En ese momento es valorado en el servicio de    Neurolog&iacute;a del Hospital &quot;Hermanos Ameijeiras&quot;. El examen neurol&oacute;gico    mostraba alteraciones motoras en el miembro superior derecho, con incapacidad    para la abducci&oacute;n del hombro, la rotaci&oacute;n externa del brazo y    la supinaci&oacute;n del antebrazo, as&iacute; como abolici&oacute;n de los    reflejos bicipital y estilo radial. No hab&iacute;a alteraciones objetivas de    la sensibilidad. El resto del examen neurol&oacute;gico y el examen general    del paciente resultaron normales. </font>      <P><font size="2" face="Verdana">Las investigaciones de laboratorio realizadas    resultaron normales: hemoglobina 14,5 g/L, glucemia 8,8 mmol/L, creatinina 73    umol/L, colesterol 5,08 mmol/L, triglic&eacute;ridos 1,5 mmol/L, GGT 61 u/L,    TGO 24 u/L, TGP 47 u/L, calcio s&eacute;rico 2,57 mmol/L, fosfato s&eacute;rico    1,03 mmol/L.<B><FONT  COLOR="#ff0000"> </FONT></B> </font>     <P><font size="2" face="Verdana">La radiograf&iacute;a de t&oacute;rax revel&oacute;    elevaci&oacute;n de hemidiafragma derecho, sugestiva de par&aacute;lisis del    m&uacute;sculo diafragma de ese lado. La resonancia magn&eacute;tica de la regi&oacute;n    cervical no mostr&oacute; alteraciones. </font>     <P><font size="2" face="Verdana">El estudio de neuroconducci&oacute;n revel&oacute;    prolongaci&oacute;n de la latencia de respuesta del plexo braquial estimulando    el punto de Erb, mientras la electromiograf&iacute;a evidenci&oacute; la presencia    de abundantes signos de denervaci&oacute;n parcial y fasciculaciones en m&uacute;sculo    de deltoides y biceps derecho con PAUM polif&aacute;sicos y abundantes ondas    agudas positivas. En los m&uacute;sculos deltoides y b&iacute;ceps izquierdo    hab&iacute;a signos de denervaci&oacute;n parcial. </font>     <P><font size="2" face="Verdana">Este paciente fue tratado con analg&eacute;sicos    antiinflamatorios y fisioterapia, con lo que experiment&oacute; mejor&iacute;a    del dolor y recuperaci&oacute;n gradual de la fuerza muscular. Despu&eacute;s    de 2 a&ntilde;os de evoluci&oacute;n ten&iacute;a una ligera atrofia en el m&uacute;sculo    deltoides derecho, pero no presentaba alteraciones funcionales en la extremidad.</font>     <P>&nbsp;      <P>      <P><font size="3" face="Verdana"><B>DISCUSI&Oacute;N</B> </font>      <P>      <P><font size="2" face="Verdana">La neuralgia amiotr&oacute;fica o s&iacute;ndrome    de Parsonage-Turner se caracteriza por un dolor agudo e intenso del hombro y    de la extremidad superior, seguido de paresia y atrofia muscular.<SUP>2-4</SUP>    A pesar de ser de origen desconocido, actualmente se plantea que los episodios    son causados por una respuesta mediada por mecanismos inmunitarios al plexo    braquial.<SUP>2-4 </SUP>Su incidencia es infrecuente, se calcula de 1,64/100    000 habitantes. Se plantea que es m&aacute;s frecuente en el sexo masculino.    Esta presentaci&oacute;n de caso coincide con lo descrito en la literatura internacional.<SUP>2-4,7</SUP>    </font>     ]]></body>
<body><![CDATA[<P><font size="2" face="Verdana">El mecanismo de producci&oacute;n de la amiotrofia    neur&aacute;lgica en la mayor&iacute;a de los casos se acepta que sea inmunomediado.<SUP>8,9</SUP>    En general se encuentra una infecci&oacute;n viral precediendo al evento, pero    el segundo factor de riesgo m&aacute;s com&uacute;n son las vacunaciones, que    se reportan en 15 % de los casos.<SUP>9</SUP> No se encontraron reportes de    amiotrofia neur&aacute;lgica, como evento adverso despu&eacute;s de la aplicaci&oacute;n    de la vacuna contra la leptospirosis humana. Es importante realizar estudios    epidemiol&oacute;gicos que permitan relacionar esta enfermedad con la vacuna    contra la leptospirosis humana. </font>     <P><font size="2" face="Verdana">La leptospirosis es una zoonosis con amplia distribuci&oacute;n    mundial, cuyo agente causal, <I>Leptospira interrogans</I>, es transmitido generalmente    por la orina de ratas infectadas. Se ha observado en climas c&aacute;lidos y    templados, sin embargo, la m&aacute;s amplia variedad de serotipos se encuentra    en regiones tropicales y subtropicales como Cuba, con abundantes precipitaciones    fluviales y una rica fauna de roedores.<SUP>10</SUP> </font>     <P><font size="2" face="Verdana">La leptospirosis humana se considera una enfermedad    de declaraci&oacute;n obligatoria por el Ministerio de Salud de Cuba y existe    un registro continuo de los casos desde 1978.<SUP>11</SUP> </font>     <P><font size="2" face="Verdana">La vacuna cubana vax-Spiral&#174; ha sido administrada    con resultados satisfactorios a grupos de riesgos en diferentes provincias de    Cuba.<SUP>5-7</SUP> Se trata de una vacuna trivalente de c&eacute;lulas enteras    de 3 serovares de los grupos con mayor circulaci&oacute;n en el pa&iacute;s:    Icterohaemorrhagiae serovar Copenhageni, Canicola serovar Canicola, Pomona serovar    Mozdok.<SUP>5-7</SUP> </font>     <P><font size="2" face="Verdana">El evento ocurrido en este caso sugiere que la    vacuna cubana contra leptospirososis pudiera producir inmunoreactividad cruzada    contra ant&iacute;genos del sistema nervioso perif&eacute;rico. </font>     <P><font size="2" face="Verdana">La evoluci&oacute;n de este paciente result&oacute;    muy favorable, a pesar de la afecci&oacute;n unilateral del nervio fr&eacute;nico,    descrita previamente en casos intensos de la enfermedad.<SUP>12</SUP> Aunque    se ha sugerido el empleo de esteroides, no existen claras evidencias de su efectividad<SUP>13</SUP>    y, en este enfermo, que se asisti&oacute; ya despu&eacute;s de pasada la fase    aguda de la enfermedad, no se consider&oacute; apropiada su administraci&oacute;n.    </font>      <P>&nbsp;     <P>      <P><font size="3" face="Verdana"><B>REFERENCIAS BIBLIOGR&Aacute;FICAS</B> </font>      <P>      ]]></body>
<body><![CDATA[<!-- ref --><P><font size="2" face="Verdana">1. Arguelles JL, Rojas JO, Herrera D. Presentaci&oacute;n    inusual del s&iacute;ndrome de Parsonage-Turner. Reporte de un caso. Revista    Cient&iacute;fica Medisur. 2011;9(6):59-61.     </font>     <!-- ref --><P><font size="2" face="Verdana">2. Moghekar AR, Moghekar AR, Karli N, Chaudhry    V. Brachial plexopathies: etiology, frequency, and electrodiagnostic localization.    J Clin Neuromuscul Dis. 2007;9:243-7.     </font>     <!-- ref --><P><font size="2" face="Verdana">3. Fern&aacute;ndez E, Montesinos S, Diez C.    S&iacute;drome de Parsonage-Turner. Rev Atenci&oacute;n Primaria. 2007;39(11):622.        </font>     <!-- ref --><P><font size="2" face="Verdana">4. Perez de la Cruza S. S&iacute;ndrome de Parsonage-Turner    en la infancia y adolescencia. Caso cl&iacute;nico. Archivos Argentinos Pediatr.    2012;110(5):3.     </font>     <!-- ref --><P><font size="2" face="Verdana">5. Mart&iacute;nez R, P&eacute;rez A, Qui&ntilde;ones    MC, Cruz R, &Aacute;lvarez A, Armesto M, et al. Eficacia y seguridad de una    vacuna contra la leptospirosis humana en Cuba. J Public Health. 2004;15(4):249-55.        </font>     ]]></body>
<body><![CDATA[<!-- ref --><P><font size="2" face="Verdana">6. Mart&iacute;nez R, Obreg&oacute;n AM, P&eacute;rez    A, Baly A, D&iacute;az M, Bar&oacute; M, et al. Reactogenicidad e inmunogenicidad    de la primera vacuna cubana contra la leptospirosis humana. Rev Cubana Med Trop.    1998;50(2):159-66.     </font>     <!-- ref --><P><font size="2" face="Verdana">7. Obreg&oacute;n AM, Mart&iacute;nez G, Mart&iacute;nez    R, Llop A, Rodr&iacute;guez I, Rodr&iacute;guez J, et al. Respuesta serol&oacute;gica    por ELISA y MAT en voluntarios cubanos vacunados con vaxSPIRAL. Rev Cubana Med    Trop. 2004;56(2):148-51.     </font>     <!-- ref --><P><font size="2" face="Verdana">8. van Alfen N. Clinical and pathophysiological    concepts of neuralgic amyotrophy. Nat Rev Neurol. 2011;107(6):315-22.     </font>     <!-- ref --><P><font size="2" face="Verdana">9. Suarez GA, Giannini C, Bosch EP. Immune brachial    plexus neuropathy: suggestive evidence for an inflammatory-immune pathogenesis.    Neurology. 1996;46:559-61.     </font>     <!-- ref --><P><font size="2" face="Verdana">10. Costa F, Martinez-Silveira MS, Hagan JE,    Hartskeerl RA, Reis MG, Ko AI. Surveillance for leptospirosis in the Americas,    1996-2005: a review of data from ministries of health. Rev Panam Salud Publica.    2012;32(3):169-77.     </font>     ]]></body>
<body><![CDATA[<!-- ref --><P><font size="2" face="Verdana">11. Direcci&oacute;n Nacional de Estad&iacute;stica    (CU). Estad&iacute;sticas de salud. Series de tiempo de morbilidad. Casos notificados    por leptospirosis seg&uacute;n grupos de edad: Cuba 1978-2011. Habana: DNE;    2011 [citado 1 Ene 2013]. Disponible en: <a href="http://www.sld.cu/galerias/doc/sitios/dne/leptospirosis_1970-2011.doc" target="_blank">http://www.sld.cu/galerias/doc/sitios/dne/leptospirosis_1970-2011.doc</a></font>      <!-- ref --><P><font size="2" face="Verdana">12. Odell JA, Kennelly K, Stauffer J. Phrenic    nerve palsy and Parsonage-Turner syndrome. Ann Thorac Surg. 2011;92(1):349-51.        </font>     <!-- ref --><P><font size="2" face="Verdana">13. van Alfen N, van Engelen BGM, Hughes RAC.    Treatment for idiopathic and hereditary neuralgic amyotrophy (brachial neuritis).    Cochrane Database Systematic Reviews. 2009; Issue 3:Art. No. CD006976.     </font>      <P>&nbsp;     <P>&nbsp;     <P>      <P>      <P><font size="2" face="Verdana">Recibido: 17 de enero de 2013.     ]]></body>
<body><![CDATA[<br>   Aprobado: 29 de mayo de 2013.</font>     <P>&nbsp;     <P>&nbsp;      <P><I><font size="2" face="Verdana">Jes&uacute;s P&eacute;rez Nellar</font></I><font size="2" face="Verdana">.    Servicio de Neurolog&iacute;a, Hospital &quot;Hermaonos Ameijeiras&quot;. San    L&aacute;zaro 701. Habana 3. CP 10300, La Habana, Cuba. Correo electr&oacute;nico:    <a href="mailto:jesus.perez@infomed.sld.cu">jesus.perez@infomed.sld.cu</a> </font>      ]]></body><back>
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