1684-1824 1684-1824 S1684-18242014000600007 Cuba 00 12 2014 00 12 2014 36 6 861 866

PRESENTACIÓN DE CASO

 

Adenoma pleomórfico de glándula lagrimal ectópica

 

Pleomorphic adenoma of ectopic tear glands

 

 

Dra. Ángela M. Castañeda Muñoz, Dra. Diana M. Hernández Fernández, Dra. Ana M. Castro Morillo, Dr. Enrique González, Dra. Patricia Díaz Fiallo

Hospital Universitario Clínico Quirúrgico Comandante Faustino Pérez Hernández. Matanzas, Cuba.

 

]]>  

RESUMEN

El adenoma pleomórfico es una de las neoplasias más frecuentes que puede originarse en la glándula lagrimal, pero su origen en tejido ectópico subconjuntival, palpebral  e intraocular ha sido escasamente reportado. Se presentó el caso de una paciente femenina de 60 años con tumor en órbita anterior de 4 meses de evolución, localizado por encima del párpado superior, dolorosa, firme, de 8 mm de superficie lisa, con Tomografía Axial Computarizada que informa proceso quístico V/S neoformativo. Se realizó biopsia excisional donde se encuentra nódulo tumoral bien delimitado de composición bifásica con abundante matriz cartilaginosa y mixoide, elementos mioepiteliales, epiteliales ductales y escamosos lo que establece el diagnóstico definitivo de adenoma pleomórfico. El tejido lagrimal ectópico  constituye un dilema y una neoplasia originada en ellos constituye mayor problema aun. Los avances en la cirugía oftalmológica han permitido el diagnóstico y cirugía temprano de lesiones tumorales de esta localización para beneficio de los pacientes.

Palabras clave: adenoma pleomórfico, tejido ectópico.

ABSTRACT

The pleomorphic adenoma is one of the most frequent neoplasia that could be originated in the tear gland, but its origin in subconjunctival, palpebral and intraocular tissue has been scarcely reported. We present the case of a female patient aged 60 years with a hard, painful tumor in anterior orbit of fourth months’ evolution, located over the higher eyelid, of 8 mm plain surface; the computerized axial tomography shows a neoformative cystic V/S process. We carried out scissional biopsy finding a well-delimitated, biphasic-composition tumoral nodule with large amount of cartilaginous and mixed, myoepithelial, ductal epithelial and squamous elements, helping to establish the definite diagnosis   of pleomorphic adenoma. The ectopic lacrimal tissue is a dilemma and neoplasia originated in them is still a bigger problem. The advances in ophthalmologic surgery have allowed the early diagnosis and surgery of the tumoral lesions in this location for the patients’ sake.

Key words: pleomorphic adenoma, ectopic tissue.

 

 

]]> INTRODUCCIÓN

El adenoma pleomórfico es una de las neoplasias más frecuentes  que puede originarse en la glándula lagrimal, pero su origen en tejido ectópico subconjuntival, palpebral  e intraocular ha sido escasamente reportado.(1,2)

 

PRESENTACIÓN DEL CASO

Paciente femenina de 60 años, presenta tumor en órbita anterior de 4 meses de evolución. Localización en párpado superior, ángulo externo. Examen Físico: masa no dolorosa, firme, de 8 mm de superficie lisa. Tomografía Axial Computarizada (TAC) que informa proceso quístico V/S neoformativo, se realiza biopsia excisional. (Fig.1)

Descripción macroscópica:

Nódulo de tejido tumoral ovalado de consistencia duro elástica, de contorno bien delimitado de 0.8 cm de diámetro mayor, al corte superficie lisa, gelatinosa al tacto, algo translucida, color gris-blanquecino.
]]> Nódulo bien delimitado de tejido tumoral benigno, obsérvese unidades acinares de glándula lagrimal ectópica en la vecindad. (Fig.2)

Área de estroma con cambios mixoides y otras  de componente epitelial con metaplasia escamosa. (Fig.3)

Menor aumento que refleja el elemento de matriz mixoide y la presencia de  glándulas, algunas dilatadas. (Fig.4)

Área bifásica: Combinación de tejido mesenquimatoso –condroide y epitelial glándular. (Fig.5)

 

DISCUSIÓN

]]> Las glándulas lagrimales se desarrollan de las células conjuntivales basales como  brotes   sólidos a las 8 semanas de gestación, estos brotes migran y finalmente, se ubican en la fosa de la glándula lagrimal, continúa el crecimiento después del nacimiento y su diferenciación completa ocurre después de los tres años de edad.(3,4) Las glándulas lagrimales accesoria se forman de una manera similar como evaginacines ectodérmicas de la conjuntiva.  Durante este proceso de desarrollo una parte de la glándula puede quedar secuestrada, y desarrollarse separada, no conectada al resto de la glándula. Otras teorías sobre el desarrollo de tejido lagrimal ectópico han sido propuestas: implantación de tejido lagrimal con epitelio de superficie durante la formación del cristalino, los brotes de glándula lagrimal pueden quedar separadas durante el cierre de la fisura coroidal especialmente cuando estan proximas a cerrarse, y la extensión intraocular del tejido lagrimal a lo largo de los defectos esclerales persistentes  pueden cerrar después. También puede ocurrir interacción epitelial - mesenquimal en el cual el FGF 10 induce una fuerte estimulación sobre el epitelio de la glandula lagrimal a la proliferación. (5-7)

El tejido de la glándula lagrimal se dispone en el lóbulo palpebral y orbital  y en las glándulas accesorias de Krause y Wolfring. El tejido de glándula lagrimal ectópico puede ser hallado en la carúncula, conjuntiva bulbar, canto externo, párpado inferior y en regiones intraoculares e intraorbitales o en cualquier localización fuera del ojo.(5,8) El tejido lagrimal ectópico de por si constituye un dilema, una neoplasia originada en ellos constituye mayor problema aun. Los tumores que aquí asientan son similares a los originados en glándula salival.  El adenoma pleomórfico (tumor mixto benigno) de la glándula lagrimal representa un 12–25 % de todos los tumores de esta glándula.(1,2) Su origen en tejido ectópico se ha reportado esporádicamente,(7) en esta paciente se presentó en el párpado superior, ángulo externo.

La edad de presentación usual es entre 30 y 70 años, aunque hay casos reportados en niños, siendo este caso de 60 años. Se han informado presentaciones raras de adenomas pleomórficos en la literatura.(8)  Christie (1995) resecó una masa bien-circunscrita de la fosa de la glándula de lacrimal de la órbita derecha de una mujer 57 años en la que estaba combinado el tumor mixto benigno pequeño con un quiste del gran conducto de la glándula del lacrimal.(9) Un adenoma pleomórfico gigante de la glándula del lacrimal oculto en un ojo ciego durante seis años en paciente de 24 años, fue visto protuyendo en zona superolateral izquierda del párpado superior y fue operado.(10) Los tumores de glándula lagrimal son lesiones incomunes y su manejo óptimo depende en gran medida de su diagnóstico preoperatorio. Las técnicas de imagen o una biopsia incisional pueden determinar el tipo histológica y así decidir la conducta a seguir. Si la resección quirúrgica se realiza es importante su estudio mediante biopsia para asegurar que la excisión tumoral fue completa para evitar recidivas. Existen estudios de serie pero de origen en glándula lagrimal, los avances en la cirugía oftalmológica han permitido el diagnóstico y cirugía tempranos de lesiones tumorales de esta localización para beneficio de los pacientes.(11,12) Este es el primer caso de adenoma pleomorfo en glándula salival ectópica situado en párpado superior ángulo externo del ojo diagnósticado en el Hospital.

 

REFERENCIAS BIBLIOGRÁFICAS

1- Shield CL, Shields JA, Eagle RC, Rathwell JP. Clinicopathologic review of 142 cases of lacrimal gland lesions. Ophthalmology. 1989; 96(4): 431–5. Citado en PubMed;PMID: 2726173.

2- Reese AB. Expanding lesions of the orbit. Bowman lecture. Trans Ophthalmol Soc UK. 1971; 91: 85–04. Citado en PubMed; PMID::5291571. ]]>
3- Snell RS, Lemp MP. Clinical Anatomy of the Eye. Boston: Blackwell Scientific; 1989.

4- Nikhil UG, Kaushik C. Ectopic lacrimal gland in the eyelids (a case report). Indian J Ophthalmol. 1985;33:65–6.Citado en PubMed:PMID:4077211.

5- Sihota R, Tandon R. Parson's diseases of the eye. 20th. España: Elsievier; 2007.

6- Patyal S,  Banarji A, Bhadauria M, Gurunadh VS. Pleomorphic adenoma of a subconjunctival ectopic lacrimal gland. Indian J Ophthalmol. 2010 ; 58(3): 245–47. Citado en PubMed;PMID:20413934.

7- Jung JY, Kim JH, Kim ST, Kim HJ, Weon YC. MR features of intraocular ectopic  lacrimal tissue. AJNR Am J Neuroradiol. 2006;27:2196–8. Citado en PubMed;PMID:17110692. ]]>
8- Yamada T, Kato T, Hayasaka S, Hayasaka Y, Kadoi C. Benign  pleomorphic adenoma arising from the palpebral lobe of the lacrimal gland associated with elevated intraocular pressure. Ophthalmologica. 1999; 213(4):269–72. Citado en PubMed;PMID :10420113. 
 
9- Garrity JA, Henderson JW. Henderson's orbital tumors. 4th Ed. Philadelphia: Williams & Wilkins; 2007.

10- Guerra MF, González FJ, Campo FR, de Llano MA. Giant pleomorphic adenoma of the lacrimal gland. J Oral Maxillofac Surg. 2000;58(5):569–72. Citado en PubMed;PMID:10800916.

11- Alyahya GA, Stenman G, Persson F, Prause JU, Skjødt K, Saunte JP, et al. Pleomorphic adenoma arising in an accessory lacrimal gland of Wolfring. Ophthalmology. 2006; 113(5):879–82.Citado en PubMed;PMID.16530838.

12- Rosai J. Rosai and Ackerman's surgical pathology. 10th ed [Internet]. España:Elsevier;2011[citado17 Sep 2014] .Disponible en: http://www.clinicalkey.com/#!/browse/book/3-s2.0-C20090365277

 

 

Recibido: 21 de octubre de 2014.
Aprobado: 27 de octubre de 2014.

 

 

Ángela M. Castañeda Muñoz. Universidad de Ciencias Médicas de Matanzas. Carretera Central km 101. Matanzas, Cuba. Correo electrónico: anacastro.mtz@infomed.sld.cu

]]> 1989 96 4 4 431-5 1971 91 85-04 1989 1985 33 65-6 2007 2010 58 3 3 245-47 2006 27 2196-8 1999 213 4 4 269-72 2007 4 2000 58 5 5 569-72 2006 113 5 5 879-82 2011 10