ARTÍCULOS ORIGINALES
Tumores neonatales bucomaxilofaciales
Neonatal buccomaxillofacial tumors ]]>
Dra. Zoila del S. López DíazI
I Instructora. Especialista de I grado en Cirugía Maxilofacial.
RESUMEN
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Se realiza un estudio descriptivo, lineal y retrospectivo por un período de 10 años, de 11 recién nacidos (edad 0-30 días), quienes al nacer presentan en la región bucomaxilofacial un tumor que les ocasiona de manera determinante compromiso para la ventilación y/o alimentación, por lo que se hace necesario realizarles a todos de manera inmediata, tratamiento quirúrgico para preservarles la vida. Se analizaron las variables edad, sexo, color de la piel, diagnóstico, tumoraciones que se presentaron con mayor frecuencia, compromiso para la ventilación y/o alimentación, procederes y mortalidad. Los datos se recogieron en una planilla confeccionada al efecto, lo que permitió establecer resultados y confeccionar tablas. Se concluye que en nuestro estudio este tipo de tumoración afectó con mayor frecuencia al sexo femenino y a niños de piel blanca; y el tipo de tumoración observada con mayor frecuencia fueron las malformaciones vasculares de tipo linfático (linfangiomas gigantes o higromas quísticos), así como y los teratomas bucofaríngeos, con una mortalidad de alrededor del 27,3 % en estas edades neonatales.
Palabras clave: tumores bucomaxilofaciales, tumores de cabeza y cuello, tumores del neonato, tumores bucofaciales congénitos.
ABSTRACT
A descriptive, lineal and retrospective study of 11 newborn infants aged 0-30 days was conducted. They presented a tumor in the buccomaxillofacial region that compromised their ventilation and/or nutrition, which made necessary to immediately perform surgery to preserve their lives. The following variables were analyzed: age, sex, colour of the skin, diagnosis, the most common tumours, compromise for ventilation and/or nutrition, procedures and mortality. Data were collected in a form that allowed to establish results and to make tables. It was concluded that this type of tumor affected mostly females and white children. The most commonly observed tumors were vascular lymphatic malformations (giant lymphangiomas or cystic hygromas), as well as buccopharyngeal teratomas, with a mortality around 27.3 % at these neonatal ages.
Key words: Buccomaxillofacial tumors, head and neck tumors, tumors of the neonate, congenital buccofacial tumors.
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INTRODUCCIÓN
Nuestro hospital, como Centro de Referencia para la Cirugía Neonatal, asume la atención quirúrgica especializada de todos los neonato afectados de patologías quirúrgicas, y nuestro servicio, desde su fundación en 1985, no ha podido estar ajeno al diagnóstico y desempeño del tratamiento quirúrgico de las tumoraciones neonatales en la región bucomaxilofacial, lo que nos ha permitido acumular resultados y experiencias por más de 20 años en el tratamiento de estos tumores, grupo especial de patologías de relevante trascendencia por poner siempre en riesgo la capacidad de supervivencia del recién nacido, al comprometer de manera determinante la ventilación y la alimentación o en el mejor de los casos, la futura adaptación del niño a su medio ambiente desde el punto de vista biopsicosocial.
En esta investigación solo abordaremos la patología neonatal de tipo tumoral diagnosticada en nuestro servicio en los últimos 10 años, las cuales se presenntan con muy poca frecuencia, pues ocupan solo entre el 0,5 y el 2 % de todos los tumores en la edad neonatal. Su tipo, incidencia, historia natural y respuesta al tratamiento difieren totalmente de aquellos otros tumores vistos en edades más avanzadas de la infancia.1
Este grupo de tumores resultan de muy difícil manejo, pues comprometen casi siempre la vía aérea o digestiva desde el mismo momento del nacimiento,2-8 sobre todo aquellos de mayor frecuencia dentro de este grupo y producidos por malformaciones vasculares o teratomas, 4 lo que les adjudica características muy especiales para el neonatólogo, el anestesiólogo, el cirujano maxilofacial y la familia, debido a que estos se comportan como verdaderas emergencias médicas.
Motivados por todo lo antes expuesto, hemos decidido establecer como objetivos para nuestra investigación, valorar en los últimos 10 años (1995-2006), los resultados del tratamiento de los tumores bucomaxilofaciales en la edad neonatal, y determinar: momento de su detección, edad del neonato a su ingreso en la Unidad de Cuidados Intensivos Neonatales (UCIN), sexo, color de la piel, diagnóstico y tumor de presentación más frecuente, presencia de compromiso o imposibilidad para la ventilación y/o alimentación, operaciones o procederes realizados y mortalidad.
MÉTODOS ]]>
Entre enero de 1995 y diciembre del 2006, se realizó un estudio descriptivo, lineal y retrospectivo de 11 recién nacidos (edad 0-30 días), portadores al momento de nacer de un tumor en la región bucomaxilofacial, lo cual motivó la necesidad de nuestra valoración y tratamiento de forma inmediata, con el objetivo de preservarles la vida. Para realizar este estudio tuvimos en cuenta los objetivos antes trazados, y utilizando las historias clínicas de todos los casos, obtuvimos los datos, lo que fueron vertidos en una planilla de recolección de datos confeccionada al efecto, lo que nos permitió establecer resultados, confeccionar tablas y enunciar las recomendaciones que se derivaron de este trabajo.
RESULTADOS
La tumoración fue detectada en el 100 % de los casos al momento de nacer, mediante el examen físico inicial realizado por el neonatólogo, en el salón de partos (tabla 1).
La edad de los niños que predominó al ingreso fue la de menos de 1 día de nacido, con 8 niños, (73,8 %) del total de casos estudiados. No obstante, a los 4 días de edad, el 100 % de nuestros pacientes ya había ingresado en la UCIN, recibido tratamiento quirúrgico y restablecido en alguna forma la vía para su ventilación y/o alimentación.
Predominó el sexo femenino con 7 niñas afectadas (63,6 %). En cuanto al color de la piel, el mayor número de neonatos afectados fueron blancos, con 9 niños (81,8 %). Debe señalarse que no tuvimos entre los recién nacidos afectados de tumores en la región bucomaxilofacial, ningún niño de color de piel negra.
Las patologías tumorales que mayor número de veces estuvieron presentes en nuestro universo de estudio fueron, entre las malformaciones vasculares, las de tipo linfático (linfangiomas gigantes o higromas quísticos), con 4 neonatos (36,3 %) ,y entre los tumores sólidos, los teratomas, también con 4 casos e igual porcentaje (figs. 1 y 2, tabla 2). ]]>
Del universo estudiado (11 niños), 9 de ellos (81,8 %) sufrió de compromiso para la alimentación por vía natural haciéndose necesario utilizar otras vías alternativas, como la alimentación por gabaje a través de sonda nasogástrica. No obstante, en 2 pacientes (18,2 %) esto fue imposible, y se impuso realizarles gastrostomía.La imposibilidad respiratoria se presentó en 5 pacientes (45,5 %), con los cuales fue necesario tomar enérgicas y rápidas medidas para dar solución a la emergencia ventilatoria, mediante el uso de traqueotomía y apoyo ventilatorio asistido, tras sufrir de obstrucción mecánica en la permeabilidad de la vía aérea ocasionada por el tumor.
El 36,3 % (4 neonatos) sufrió de algún compromiso respiratorio durante la inspiración y solo 2 niños (18,2 %) no presentaron dificultad respiratoria, por lo que no fue necesario realizar en ellos ningún tratamiento para este fin.
Entre las operaciones y/o procederes realizados continúa siendo la traqueotomía un recurso de emergencia para la preservación de la vida, que ocupó en nuestro universo de trabajo el 45,5 % del total de operaciones o procederes realizados con 5 casos, solo igualado con la excéresis total de la tumoración, la cual solo fue posible realizar con éxito en aquellos casos donde la extensión del tumor no presentaba extensión intracraneal o interesaba otras estructuras vitales (tabla 3).
La supervivencia en el grupo de pacientes estudiados en estos 10 años fue del 72,7 % y la mortalidad del 27,2 %, ya que tuvimos 3 neonatos fallecidos (tabla 4).
DISCUSIÓN
Al comparar nuestros resultados (tabla 1) en cuanto a la forma de detección de las tumoraciones bucomaxilofaciales en edad neonatal, con lo reportado en la literatura internacional, se observa que estas se detectan en nuestro universo de trabajo mediante el examen físico inicial realizado por el neonatólogo en el salón de partos y no mediante estudio ultrasonográfico prenatal, como se viene reportando desde hace más de 10 años en la literatura, pues en nuestro medio no existe aún pensamiento médico para el diagnóstico de estos tipos de tumores, debido a su escasa frecuencia en nuestros recién nacidos, y de haberse realizado en algún momento su diagnóstico mediante ultrasonografia, este ha sido más bien un hallazgo ultrasonográfico, por lo que nuestros resultados no son coincidentes con lo reportado por otros autores.9-12
Nuestro criterio de inmediatez para realizar tratamiento en estos pacientes, nos hace coincidir con los criterios actuales de manejo y tratamiento que para estos casos reportan en la literatura diferentes autores revisados, 2-12 quienes señalan que el tratamiento quirúrgico debe realizarse de forma inmediata, posterior al nacimiento del niño afectado. ]]>
Tras estudiar el diagnóstico de estas tumoraciones (tabla 2), y basándonos en estas, pudimos también, clasificar nuestros casos en 2 grupos de tumores: tumores sólidos y tumores por malformaciones vasculares, lo que además nos permitió señalar que son los tumores sólidos quienes ocupan el primer lugar de presentación en esta región y para esta edad de la vida, con el 54,5 %, ( 6 casos); seguidos de los tumores por malformaciones vasculares con 5 niños afectados (45,5 %) del total de casos estudiados. Pudimos apreciar además cómo nuestros resultados coinciden plenamente con los reportados en la literatura, donde las tumoraciones vasculares de origen linfático, pese a su poca frecuencia, tienen predominio de presentación en la región de la cabeza y el cuello en la edad neonatal, afectando al unísono en su localización varias regiones o zonas de esta área, tales como: paladar blando, espacio orofaríngeo, lengua, piso de boca, tráquea, región facial y cervical, etc., pudiendo llegar a presentar infiltraciones tumorales de extensión intracraneal, lo que nos hace coincidir con los criterios de varios autores,13-16 quienes los reportan con igual frecuencia y en iguales zonas o regiones anatómicas de localización.La presentación de malformaciones vasculares de tipo arterial o venoso (angiomas-hemangiomas), que son reportadas en la literatura como el tumor más frecuentes de la infancia, no son frecuentes en la edad estudiada, pero en edades más tardías, después del primer mes de vida, nuestros resultados coinciden con los reportes de otros autores,17-20 al tener la presencia de un solo caso en nuestro universo de estudio en 10 años de trabajo.
En cuanto a los tumores sólidos de presentación en la región bucomaxilofacial, es el teratoma uno de los 2 tumores que con mayor frecuencia se reporta en la literatura, como de presentación más frecuente en esta edad y en la región estudiada, con localización en nariz, lengua, naso y orofaringe, piso de boca, rebordes maxilares, y puede llegar a extenderse intracranealmente, teniendo estos últimos escasa supervivencia. Su etiología no está bien precisada; se reporta que está formado de restos embrionarios de cualquiera de las 3 capas blásticas, en lo cual coinciden nuestros resultados con lo reportado en la literatura revisada, donde diferentes autores así lo señalan.21- 30
Los restantes 2 tumores encontrados en nuestro estudio son: un tumor de células granulares o mioblastoma antiguamente llamado epulis del recién nacido, tumoración de rarísima presentación, de la que se han reportado menos de 300 casos en el mundo y donde autores como Messina y colaboradores31 manifiestan que su patogénesis carece del consenso necesario de los expertos, por lo que la misma en la actualidad no está clara, al ser su histiogénesis desconocida32-35,40 Aunque Wiel y colaboradores, 36 así como otros autores 35-39,41 plantean que existe un pequeño soporte para decir que este tumor se origina de células epiteliales odontogénicas, teniendo marcada predilección por el sexo femenino (8 de cada 10 veces, las hembras son más afectadas que los varones).34 Se presenta como un tumor solitario 34- 37 de localización más común en sitios como la lengua y el reborde alveolar del maxilar sobre su línea media, donde origina protuberancias en forma de colinas, 37-45 como es el caso del estudiado por nosotros, el cual se presentó en la línea media del maxilar, junto al frenillo labial superior. También existen reportes de mioblastomas reportados en la mandíbula o en ambos maxilares, sin predilección.44,45 Otros autores,43-45 sin embargo reportan, que tiene 2 veces mayor localización en el maxilar, que en la mandíbula.
El epignatus, tumor extremadamente raro originado de tejidos embrionario con presencia de todas las capas blásticas que intervienen en la formación del embrión, es considerado por muchos autores como un monstruo doble (esenófago ó palatófago), en el cual el feto parásito o parte de él se encuentra inserto en la mandíbula del autósito. Su forma de presentación más usual es como una masa que protruye de la boca, impidiendo la ventilación y la alimentación por vía natural del recién nacido, pudiendo llegar ha presentar extensión intracraneal, como ocurrió en nuestro caso, hallazgo que coincide con lo reportado por varios autores,46-49 y que hace que nuestros resultados para este grupo de tumores sólidos de la región bucomaxilofacial en la edad neonatal, sean semejantes a reportes actuales publicados en la literatura, donde se manifiesta que ambos tumores son de muy, muy rara presentación.
Coincidimos además en nuestros resultados con lo publicado internacionalmente por autores que también señalan la existencia de compromiso o serias dificultades para la alimentación por vía natural o ventilación en neonatos afectados de anomalías o tumores congénitos en la región bucomaxilofacial,1-8,21-30, 36,44,49 los cuales comprometen de manera inminente la vida, sobre todo en aquellos casos donde el tamaño de la tumoración es enorme, ocasionando la oclusión de la vía aerodigestiva.
No obstante, nosotros también encontramos compromiso respiratorio ocasional durante la inspiración, en aquellos casos donde a pesar de que el tamaño de la tumoración no era muy grande y permitía la ventilación a través de las fosas nasales, cuando el paciente era colocado en decúbito prono, por ocasionarse durante esta posición la caída de la tumoración hacia delante, dejando el pasaje aéreo posterior libre. Pero que al cambiar al niño a otras posiciones, como por ejemplo, a la posición usual para efectuar la lactancia materna u otro tipo de alimentación por vía natural, el neonato sufría de serios eventos obstructivos ventilatorios, ya que el pasaje aéreo posterior era obstruido por la tumoración, situación esta que fue resuelta tras la exéresis del tumor y que coincide con los hallazgos de algunos autores que también lo reportan.1-8
Entre las operaciones y/o procederes realizados, es la traqueotomía el recurso de emergencia para la preservación de la vida, coincidiendo plenamente nuestros resultados con los reportes actuales de la literatura internacional. Varios autores50-53 manifiestan que es necesario llevar a cabo la misma antes de realizar cualquier otro proceder o conducta quirúrgica definitiva, motivo por el cual ocupa lugar preponderante dentro de nuestro universo de trabajo, solo igualado con la exéresis total de la tumoración, la cual solo nos fue posible realizar con éxito y en un solo tiempo quirúrgico, en aquellos casos donde el tamaño y la extensión de la tumoración no presentaba extensión intracraneal o interesaba estructuras vitales y porlo tanto, no ponía en peligro la vida del neonato.
Al analizar nuestros resultados en cuanto a supervivencia y mortalidad, en este grupo de pacientes y entidades de tan difícil manejo anestésico-quirúrgico, vemos que los mismos no difieren en mucho de los reportes actuales de la literatura internacional especializada acerca de este tema. En nuestro universo de trabajoencontramos que las causas de muerte de los 3 neonatos fallecidos fueron: en 2 casos debido a compromiso intracraneal del tumor, falleciendo ambos de forma súbita, debido al daño ocasionado por compresión tumoral sobre las estructuras intracraneales, situación esta que pudimos corroborar durante la necropsia, y en el neonato restante, la muerte ocurrió debido a complicación anestésica.
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Conclusiones
Todo cirujano maxilofacial dedicado a la atención pediátrica debe conocer que, cuando es requerido para la valorar un recién nacido afectado de una tumoración bucomaxilofacial, debe enfrentarse a un tumor de presentación muy poco frecuente, que ocasiona obstrucción mecánica en la permeabilidad de la vía aéreo digestiva, lo cual se manifiesta clínicamente con agudo compromiso ventilatorio y dificultad o imposibilidad para la alimentación por vía natural, características que lo hacen una entidad de muy difícil manejo para todo el equipo de salud.
Ante esta situación, debe valorar de inmediato la intubación endotraqueal o realizar traqueotomía, además del uso de sonda nasogástrica para permitir la alimentación, hasta tanto se realice el proceder o tratamiento definitivo, ya sea este quirúrgico o no.
Este tipo de tomoración afecta con mayor frecuencia al sexo femenino y a sujetos de piel blanca, y que los tumores vistos mayor número de veces en la región estudiada y en edades neonatales, son las malformaciones vasculares de tipo linfático (linfagiomas gigantes o higromas quísticos) y los teratomas bucofaríngeos.
En cuanto al riesgo de fallecer es aproximadamente del 30 %, debido a compromiso intracraneal tumoral o durante el tratamiento anestésico-quirúrgico, el cual en todos los casos es de, muy difícil manejo.
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Recibido: 26 de septiembre de 2007.
Aprobado: 4 de octubre de 2007.
Dra. Zoila del S. López Díaz. Hospital Pediátrico Universitario "William Soler". Servicio de Cirugía Maxilofacial. Ave. San Francisco y Perla, Altahabana, Ciudad de La Habana, CP 10800. e-mail: zlopez@infomed.sld.cu
Hospital Pediátrico Universitario "William Soler". Servicio de Cirugía Maxilofacial. La Habana, CUBA. ]]>
