PRESENTACIÓN DE CASOS
Cirugía radioguiada para la extirpación de un quiste paratiroideo gigante con hiperparatiroidismo
Radio-guided surgery for removal of a giant parathyroid cyst related to hyperthyroidism
Edelberto Fuentes ValdésI; Julio C. Escarpanter GonzálezII; Adlín López DíazIII; Yiovanni Alfonso TrujilloIV; Adalberto Infante AmorósV; Carlos A. Domínguez ÁlvarezVI; Aley Palau San PedroVII
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IProfesor Titular de Cirugía del Instituto Superior de Ciencias Médicas de La Habana "Victoria de Girón". Hospital Clinicoquirúrgico "Hermanos Ameijeiras". La Habana, Cuba.
RESUMEN ]]>
Entre los avances actuales del tratamiento quirúrgico del hiperparatiroidismo se encuentra la localización preoperatoria de la(s) glándula(s) hiperfuncionante(s) mediante gammagrafía preoperatoria e intraoperatoria, esta última a través de una sonda gamma especial. Por otro lado, los quistes paratiroideos son raros; pueden ser funcionantes o no. Se describe un nuevo caso de quiste paratiroideo hiperfuncionante, así como los hallazgos de la gammagrafía con 99mTc-MIBI y el uso intraoperatorio de la sonda gamma para evaluar todos los sitios probables donde pudieran existir glándulas hiperproductoras de hormona paratiroidea. Se describen aspectos de la manipulación, seguridad y administración del radiofármaco en el período preoperatorio inmediato, así como la utilización de la sonda gamma durante la intervención. Se informa la evolución durante el seguimiento. Este caso representa el tercer paciente intervenido por hiperparatiroidismo mediante cirugía radioguiada en nuestro centro, institución en la que se introdujo esta técnica en el país.Palabras clave: Quiste paratiroideo, hiperparatiroidismo primario, cirugía radioguiada, sonda gamma.
ABSTRACT
Among present advances of surgical treatment of hyperthyroidism is the preoperative localization of hyper-functioning glands by preoperative and intraoperative scan, this later one by a special gamma probe. By the other hand, parathyroid cysts are rare; may be of functioning type or not, as well as the findings of 99mTc-MIBI, and the intraoperative use of gamma probe to assess all the possible sites where could be hyperproductive glands of parathyroid hormone. We describe features of management, safety, and administration of radiological agent during the immediate preoperative period, as well as use of gamma probe during intervention. Evolution over follow-up is reported. This case represents the third patient operated on from hyperthyroidism by radio-guided surgery in our center, which introduced this technique in our country.
Key words: Parathyroid cyst, hyperparathyroidism, primary, radio-guided surgery, gamma probe.
INTRODUCCIÓN
Los quistes paratiroideos son raros;1,2 pueden ser funcionantes o no funcionantes. El modo de presentación incluye hallazgos incidentales en la radiografía torácica, síntomas compresivos, o una masa asintomática palpable en el cuello.1,3 El hiperparatiroidismo primario no es frecuente en estos pacientes,4 pero cuando existe, la hipercalcemia suele ser de mediana intensidad y es detectada antes de la aparición de lesiones óseas de importancia.3,5,6 ]]>
Sall y otros7 presentaron 2 casos de hiperparatiroidismo primario asociado con quistes paratiroideos, en los cuales se demostró elevación de la concentración de calcio plasmático y aumento de la hormona paratiroidea (HPT) en el líquido del quiste, por ello recomiendan que se descarte la presencia de hiperparatiroidismo en pacientes con lesiones quísticas del mediastino superior o el cuello.En la actualidad el tratamiento quirúrgico de la enfermedad paratiroidea ha experimentado avances de gran importancia: monitorización intraoperatoria de la HPT, técnicas gammagráficas de localización preoperatoria y la localización intraoperatoria mediante la detección, a través de una sonda gamma especial, conectada a un detector de las radiaciones emitidas por el radiofármaco 99mTc-MIBI.8,9 El empleo de este método es posible gracias a la propiedad que tienen los adenomas paratiroideos de concentrar selectivamente el 99mTc-MIBI, y retenerlo de 2 a 4 h debido, fundamentalmente, a la presencia de gradientes eléctricos en las mitocondrias de sus células, metabólicamente muy activas, y a su alto flujo sanguíneo. Esta propiedad también permite la localización transoperatoria de las glándulas enfermas, y facilita la realización de técnicas quirúrgicas de mínima invasión.
El presente artículo tiene por objetivos la presentación de un caso nuevo de quiste paratiroideo funcionante, y, a su vez, describir el empleo del estudio gammagráfico con 99mTc-MIBI y la técnica de detección intraoperatoria. Este paciente es el tercero en el cual se ha utilizado una sonda gamma transoperatoria en Cuba para la detección de glándulas paratiroideas hiperfuncionantes (cirugía radioguiada).
PRESENTACIÓN DEL CASO
Un paciente de sexo masculino, de 32 años de edad, con hipertensión controlada, que ingresó en el Servicio de Endocrinología del Hospital Clinicoquirúrgico "Hermanos Ameijeiras" el 23 de abril de 2007, con el diagnóstico presuntivo de bocio con crecimiento endotorácico según estudio ultrasonográfico (US), el cual definía una imagen quística dependiente del polo inferior derecho de la glándula tiroides. Un año antes de su ingreso sufrió una caída, y a raíz de esta notó aumento de volumen en la región anterolateral derecha del cuello, la que creció lenta y progresivamente. Este evento se asoció a tos seca intermitente y sensación de "arenilla" en la garganta.
Como parte del estudio se le indicó chequeo hematológico y de hemoquímica, donde se demostró aumento de los uratos (349 mmol/L) y del calcio sérico (3,04 mmol/L), así como disminución del fósforo sérico (0,84 mmol/L).
La tomografía axial computadorizada concluyó que se trataba de aumento de volumen del lóbulo derecho del tiroides con penetración ligera en mediastino superior y desplazamiento, también ligero, de la tráquea. La medición de la HPT produjo cifras de 133,8 pg/mL (valores de referencia 15 a 65 pg/mL). Un nuevo US describió una masa compleja, predominantemente quística, por detrás del lóbulo derecho del tiroides al que rechazaba hacia delante, además de tener contacto con los grandes vasos del cuello y con la arteria innominada.
La evaluación de electrólitos en orina de 24 h arrojó, calcio en 9,33 mmol/L y fósforo en 38,17 mmol/L. ]]>
El siguiente examen fue un estudio gammagráfico paratiroideo con 99mTc-MIBI para definir la(s) glándula(s) hiperfuncionante(s). La gammagrafía paratiroidea con methoxyisobutylisonitrilo (MIBI) demostró, en vistas temprana y tardía (2 h), acúmulo del radiofármaco en región anterior del cuello, por debajo del lóbulo derecho del tiroides. Este resultado se concluyó como compatible con un nódulo paratiroideo. El valor de HPT en el período preoperatorio inmediato fue de 140,8 pg/mL. Ante este cuadro se concluyó como un quiste paratiroideo con hiperparatiroidismo y se decidió proceder a su exéresis quirúrgica.Gammagrafía con 99mTc-MIBI
Se administra una dosis de 15 a 20 mCi de 99mTc-MIBI por vía endovenosa. Se toman vistas anteriores, que comprenden cuello y mediastino dentro del campo de visión, a los 20 min y a las 2 h tras la inyección. Se obtienen imágenes planares mediante colimador de alta resolución que permite una mejor evaluación del mediastino, en busca de ectopias glandulares. El colimador de Pinhole permite una mejor visualización de las glándulas de pequeño tamaño y localización normal.
A las 2 h, la actividad en la glándula tiroides ha desaparecido, y la paratiroides anómala retiene el radiofármaco debido a que su lavado es más lento. La paratiroides anormal se observa como uno o varios nódulos proyectados alrededor de la silueta tiroidea; si está situada por fuera del contorno tiroideo, o en la región mediastinal; si es ectópica.
La glándula tiroides enferma puede mantener el radiofármaco por un tiempo mayor que la normal y producir falsos positivos. Para disminuir este riesgo, la gammagrafía con 99mTc-MIBI y la ecografía deben valorarse conjuntamente; así se evitan los falsos positivos que corresponden a nódulos tiroideos de tipo folicular o malignos.
El acceso quirúrgico se practicó mediante incisión transversal. Se encontró una formación quística de 8 cm de longitud que se extendía por detrás del lóbulo tiroideo derecho, hasta la entrada al mediastino, independiente de esta glándula (figura 1). Por el tamaño de la lesión, se expuso cuidadosamente el nervio recurrente y los vasos tiroideos, y se extirpó el quiste que contenía un líquido claro (figura 2).
El estudio inmediato(20 min después de extirpar el quiste) demostró caída de los niveles de HPT a 37,48 pg/mL. A las 48 h de su intervención quirúrgica, el paciente fue dado de alta hospitalaria, sin complicaciones. El resultado anatomopatológico definitivo informó que se trataba de un adenoma paratiroideo de células principales con degeneración quística. Durante el seguimiento se demostró la normalización de la HPT, el calcio y el fósforo (tabla).
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Detección transoperatoria de glándulas enfermas
Se administra, por vía endovenosa, una dosis de 10-15 mCi de 99mTc-MIBI, entre 1,5 y 2 h antes de comenzar la intervención. Para la localización de las glándulas a extirpar se empleó un detector Europrobe S553U (figura 3) con una sonda pequeña de Teluro de Cadmio y su colimador (figura 4).
Se realizan 4 mediciones de cuentas de radiactividad sobre la piel, con duración de 10 s cada una. La sonda se coloca sobre las marcas realizadas por el especialista en Medicina Nuclear guiado por la gammagrafía secuencial previa, para identificar sitios de mayor actividad o "puntos calientes".
Al comenzar la disección, la búsqueda de las glándulas se hace visual y radioguiada. Se efectúa la segunda serie de mediciones de cuentas en 10 s in vivo al colocar la sonda sobre la posible glándula, se mueve la punta de la sonda a un sitio vecino ubicado en el hombro, y se repiten las mediciones, para evaluar la relación entre la lesión captante y la actividad de fondo.
Las cuentas en 10 s deberán ser 10 veces mayores en la glándula que en el fondo, lo cual corrobora que es la glándula correcta a disecar. Después de extraído el órgano enfermo, se verificó el conteo de la muestra para asegurar que se extrajo la correcta. También se revisó el resto del lecho quirúrgico, para evitar la probabilidad de glándulas hipercaptantes de pequeño tamaño no detectadas en la gammagrafía.
Se hicieron mediciones de la tasa de dosis y de la contaminación superficial durante la operación, así como monitoreo corporal total y de manos al equipo quirúrgico y a los paramédicos involucrados en la manipulación de las muestras. La lectura de los dosímetros utilizados mostró valores de dosis muy por debajo de los límites establecidos para las prácticas de Medicina Nuclear, y en algunos casos la lectura fue igual a cero.
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COMENTARIOS
Los quistes paratiroideos con hiperfuncionamiento son poco frecuentes.1,2,4,5,10-12 La presentación clínica suele ser importante para dirigir las acciones diagnósticas. La aparición de una masa en el cuello precisa de un estudio ultrasonográfico, el cual informa sus características, localización, tamaño, si se trata de una lesión quística o sólida, la relación con la glándula tiroides y la multicentricidad. En estos casos el quiste paratiroideo se debe tener en el diagnóstico diferencial,4 aunque, por supuesto, es obligatorio descartar la presencia o no de hiperfunción de estas glándulas, para lo que se recomienda la medición de la concentración de la HPT en el líquido obtenido mediante punción del quiste.3 Se reconocen 2 tipos de quistes paratiroideos: formas no funcionantes o esenciales (las más frecuentes), y los quistes paratiroideos adenomatosos o funcionantes, los que son más raros y causan hiperparatiroidismo.3 El paciente motivo de este artículo tenía la segunda variedad.
Entre las múltiples formas de presentación se reconocen: presencia de una masa tumoral cervical, cuadro de hiperparatiroidismo, hallazgo durante una tiroidectomía, y evaluación en pacientes con obesidad.13 Sall y otros7 presentaron 2 casos de hiperparatiroidismo primario asociado con quistes paratifoideos, en los cuales se demostró elevación de la concentración de calcio plasmático y aumento de la HPT en el líquido del quiste, por ello recomiendan que se sospeche la presencia de hiperparatiroidismo en todo paciente con lesiones quísticas del mediastino superior o el cuello. Otro aspecto a tener en cuenta son los pacientes con hiperparatiroidismo, en quienes se descubren lesiones quísticas en mediastino o en el cuello, las que, en ocasiones, son diagnosticadas según los estudios imagenológicos como bocio, quiste broncógeno o divertículo esofágico.14
En el caso que motivó este artículo, la gammagrafía con 99mTc-MIBI demostró el aumento de la captación del radiofármaco a nivel de una formación quística de 8 cm, fácilmente palpable y demostrada por el ultrasonido cervical. Sin embargo, en el paciente de Ak y otros12 el estudio con este radiofármaco no detectó la lesión paratifoidea, y la evaluación de la HPT sérica y el hallazgo ultrasonográfico de un quiste en el lado derecho de la glándula tiroides constituyeron la indicación de resección de la lesión, tras la cual se normalizaron las concentraciones séricas de la HPT.
En pacientes con quistes no funcionantes la aspiración puede ser curativa, y las recidivas no son infrecuentes.1,6 Si existe cuadro de hiperaratiroidismo y si falla la aspiración en los no funcionantes, está indicada la resección quirúrgica. Con frecuencia, como ocurrió en nuestro caso, los quistes proceden de las paratiroides inferiores.1,6 Una vez realizada la resección quirúrgica de las glándulas enfermas, la HPT se normaliza y el calcio sérico cae a niveles normales,15,16 como pudo observarse en nuestro paciente.
Antes del advenimiento de la gammagrafía con 99mTc-MIBI todos los pacientes quirúrgicos con hiperparatiroidismo primario sufrían una exploración cervical bilateral para evaluar las 4 glándulas paratiroides. Debido a su pequeño tamaño y localización solía ser una operación larga y trabajosa.17 Esta práctica fue introducida en los primeros años de la década del 90, y se utiliza con frecuencia como examen preoperatorio en casos de hiperparatiroidismo. Entre sus ventajas se señala que favorece el diagnóstico, y permite la localización preoperatoria de los adenomas y una exploración cervical menos extensa.8 Otras ventajas son: menor tiempo anestésico, incisión más pequeña, y disminución de costos y de riesgos de lesión de nervios laríngeos recurrentes.18
Al usar esta tecnología se deben tener en cuenta los aspectos siguientes:
]]> a. Se recomienda la medición transoperatoria de los niveles séricos de PTH.
b. La cirugía radioguiada de mínima invasión realizada en pacientes con cirugía tiroidea o paratiroidea previa minimiza el traumatismo quirúrgico.
c. No se recomienda el uso de la sonda gamma en pacientes con adenomas tiroideos que captan el radiofármaco, excepto en el caso de adenoma paratiroideo aislado, sobre todo en mediastino.19
En resumen, el estudio preoperatorio y la utilización transoperatoria de la sonda (cirugía paratiroidea radioguiada) permitieron realizar una disección menos extensa, al demostrarse que el área de mayor captación del radiofármaco provenía, precisamente, del quiste cervical gigante. En el posoperatorio inmediato la HPT, el calcio y el fósforo séricos se normalizaron, resultado que se mantuvo durante el seguimiento a 6 meses. Hasta donde conocemos, este es el primer caso de quiste paratiroideo hiperfuncionante descrito en la literatura cubana, y el primero en el que se emplea la cirugía radioguiada.
AGRADECIMIENTOS
Nuestro agradecimiento a Kalep Ventura Llantá, Tecnólogo en Radiofísica Médica, por su inestimable cooperación en la realización del presente trabajo. ]]>
REFERENCIAS BIBLIOGRÁFICAS
1. Ippolito G, Palazzo FF, Sebag F, Sierra M, De Micco C, Henry JF. A single-institution 25-year review of true parathyroid cysts. Langenbecks Arch Surg. 2006;391(1):13-8.
2. Gough IR. Parathyroid cysts. Aust N Z J Surg. 1999;69(5):404-6.
3. Mevio E, Gorini E, Sbrocca M, Artesi L, Mullace M, Lecce S. Parathyroid cysts: description of two cases and review of the literature. Acta Otorhinolaryngol Ital. 2004;24(3):161-4.
4. Altun H, Ozdemir A, Hamaloglu E, Sökmensüer C. Hyperfunctioning parathyroid cysts: a case report. Acta Chir Belg. 2004;104(2):234-6.
5. Oh A, Mojica P, Sullivan M, Tan D, Hicks W Jr, Loree T, et al. Malignant hypercalcemia associated with a parathyroid macrocyst and the early genesis of a giant cell tumor. Am J Otolaryngol. 2006;27(1):54-7.
6. Ujiki MB, Nayar R, Sturgeon C, Angelos P. Parathyroid cyst: often mistaken for a thyroid cyst. World J Surg. 2007;31(1):60-4.
7. Sall M, Kissmeyer-Nielsen P, Kiil J. Cystic parathyroid adenoma. A rare cause of primary hyperparathyroidism. Ugeskr Laeger. 2002;164(37):4291-2.
8. Krempl GA, Medina JE, Bouknight AL. Surgical management of the parathyroids. Otolaryngol Clin North Am. 2003;36(1):217-28.
9. García Pérez I, Pozo Hidalgo F, Picarte Pérez P, García-Morán M. Sobre la localización isotópica de los adenomas paratiroideos. Rev Esp Med Nuclear. 2002;21(2):126-7.
10. Safran D. Functioning parathyroid cyst. South Med J. 1998;91(10):978-80.
11. Casella C, Della Casa D, Baronchelli C, Di Fabio F, Mittempergher F. Giant intrathyroidal parathyroid cyst with hyperparathyroidism: a case report. Ann Ital Chir. 2005;76(4):391-4.
12. Ak I, Acikalin MF. Hyperparathyroidism with a functioning parathyroid cyst. Clin Nucl Med. 2007;32(9):713-5.
13. Hamy A, Masson S, Heymann MF, Visset J, Paineau J. Parathyroid cyst. Report of ten cases. Ann Chir. 2002;127(3):203-7.
14. Rickes S, Schmidt B, Gerl H, Lochs H. Unusual localization in primary hyperparathyroidism. Med Klin (Munich). 2000;95(8):461-5.
15. Hongo F, Fujito A, Kato J, Nagamine M, Kuribayashi T, Koga K, et al. Two cases of functioning parathyroid cysts. Hinyokika Kiyo. 1998;44(9):661-5.
16. Tsujikawa K, Kobayashi Y, Yamaguchi S, Osafune M. A case of functioning parathyroid cyst. Hinyokika Kiyo. 1999;45(8):547-9.
17. Smith MA, Paloyan E. Parathyroidectomy for primary hyperparathyroidism. In: Nyhus LM, Baker RJ (eds): Mastery of Surgery. 2nd ed, vol I. Boston Little Brown and Co; 1991.p.225-35.
18. Rubello D, Casara D, Giannini S, Piotto A, De carlo E, Muzzio PC, et al. Importante of radioguiade minimally invasive parathyroidectomy using the hand held ganma probe and low Tc99mMIBI dose. Tecnical considerations and long-term clinical results. Q J Nucleal Med. 2003;47:129-38.
19. Lokey J, Mondragón-Sánchez A, Salazar Navarro F, Pattou F, Camaille B, Huglo D, et al. Radioguided surgery for primary hyperparathyroidism. Experience in 75 cases. Ann Chir. 2001;126:535-40.
Recibido: 11 de diciembre de 2008.
Aprobado: 18 de enero de 2009.
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Edelberto Fuentes Valdés. Hospital Clinicoquirúrgico "Hermanos Ameijeiras". La Habana, Cuba. Email: efuentes@infomed.sld.cu ]]>